For all questions:

+7 495 274-22-22

UDK: 616.1/.9

Hunter´s syndrome in therapeautic practice

Khalilova U. A.
Skvortsov V. V.
Morozov A. V.
Lunkov M. V.
Skvortsova E. M.
Bessonov A. A.
Krukova N. A.

This article is devoted to questions of etiology, pathogenesis, clinical manifestations, approaches to diagnosis, therapy and prevention of Hunter´s syndrome.

Синдром или болезнь Хантера (или мукополисахаридоз 2-го типа, MPS II, СХ, БХ), иногда называемый синдромом (болезнью) Гунтера (англ. — Hunter syndrome) — редкое (в России около 90 детей с этим заболеванием, в мире — около 2000) наследственное заболевание, связанное с накоплением в тканях мукополисахаридов вследствие недостаточности фермента идуронат-сульфатазы в фибробластах, лимфоцитах, сыворотке. Тип наследования болезни — Х-сцепленный рецессивный — обычно поражает только мальчиков, девочки являются здоровыми носителями патологического гена. Распространенность заболевания колеблется в пределах 1:100 000 и 1:170 000 родившихся мальчиков [1].

При данной патологии организму не хватает ферментов, необходимых для строительства костей, кожи, сухожилий и других тканей. Из-за нарушения функционирования фермента идуронат-2-сульфатазы (I2S) или же полного его отсутствия, накопления мукополисахаридов (гликозаминогликаны) развивается нарушение функций клеток и органов и возникают серьезные симптомы, повреждение, в том числе, и головного мозга. Однако конкретные проявления синд­рома Хантера различны для каждого человека.

В основе мукополисахаридоза II типа (МПС II, синдром Хантера) лежат мутации Х-сцепленного гена идуронатсульфатазы, кодирующего одноименный лизосомный фермент. Ген картирован на хромосоме Х в участке Xq28, содержит 9 экзонов и имеет длину более 24 тыс. пн, в нем описано более 150 различных мутаций. Индивидуумы с крупными делециями и сложными перестройками в гене IDS, как правило, страдают тяжелой формой синдрома Хантера. На расстоянии 20 тыс. пар нуклеотидов от гена IDS расположен псевдоген, представляющий собой копию экзонов 2, 3 и интрона 7 гена IDS. С этой особенностью связана относительно частая рекуррентная перестройка ДНК, возникающая в результате рекомбинации между интроном гена IDS и гомологичным участком псевдогена, расположенным рядом с экзоном 3. Описаны также крупные делеции, захватывающие ген IDS и несколько рядом расположенных генов.

For citation:
Khalilova U. A., Skvortsov V. V., Morozov A. V., Lunkov M. V., Skvortsova E. M., Bessonov A. A., Krukova N. A., Hunter´s syndrome in therapeautic practice. Therapist. 2018;1-2.
The full version of the article is available for subscribers of the journal
Article language:
Actions with selected: