По всем вопросам звоните:

+7 495 274-22-22

УДК: 616.8 DOI:10.33920/med-01-2403-01

Стереоэлектроэнцефалография и хирургическое лечение эпилепсии у детей с туберозным склерозом: предварительные результаты

Бердинов Фархад Бахрамджанович врач-нейрохирург, ГБУЗ «Морозовская ДГКБ ДЗМ» (119049, г. Москва, 4-й Добрынинский переулок, дом 1/9), аспирант кафедры нервных болезней и нейрохирургии, Медицинский институт Российского университета Дружбы народов (ул. Миклухо-Маклая, 6, Москва, 117198), ORCID: https://orcid.org/0000-0001-5314-4436, РИНЦ: 7496–2026, berdinovns@gmail.com
Левов Александр Вячеславович врач-нейрохирург, ГБУЗ «Морозовская ДГКБ ДЗМ», 119049, г. Москва, 4-й Добрынинский переулок, дом 1/9, ORCID: https://orcid.org/0000-0003-3035-9375
Соловьев Владимир Борисович врач- невролог, ГБУЗ «Морозовская ДГКБ ДЗМ», 119049, г. Москва, 4-й Добрынинский переулок, дом 1/9, ORCID: https://orcid.org/0000-0003-0024-4630
Щедеркина Инна Олеговна к. м. н., врач-невролог, ГБУЗ «Морозовская ДГКБ ДЗМ», 119049, г. Москва, 4-й Добрынинский переулок, дом 1/9, ORCID: https://orcid.org/0000-0002-2302-1205
Кузнецова Александра Андреевна врач-невролог, ГБУЗ «Морозовская ДГКБ ДЗМ» (119049, г. Москва, 4-й Добрынинский переулок, дом 1/9), ГБУЗ «Научно-практический психоневрологический центр им. З. П. Соловьева» ДЗМ (115419, г. Москва, ул. Донская, д. 43), ORCID: https://orcid.org/0000-0002-0344-9765
Русскин Вадим Олегович врач-невролог, ФГБНУ РНЦХ им. акад. Б.В. Петровского (119435, г. Москва, пер. Абрикосовский, д. 2), ГБУЗ «Морозовская ДГКБ ДЗМ» (119049, г. Москва, 4-й Добрынинский переулок, д. 1/9), ORCID: https://orcid.org/0000-0003-4743-5522
Умеренков Виктор Николаевич врач-нейрохирург, ГБУЗ «Морозовская ДГКБ ДЗМ», 119049, г. Москва, 4-й Добрынинский переулок, дом 1/9, ORCID: https://orcid.org/0000-0001-7821-0997
Лившиц Матвей Игоревич к. м. н., врач-нейрохирург, ГБУЗ «Морозовская ДГКБ ДЗМ» (119049, г. Москва, 4-й Добрынинский переулок, дом 1/9), ФГАОУ ВО «Российский университет дружбы народов» (117198, г. Москва, ул. Миклухо-Маклая, д. 6), ORCID: https://orcid.org/0000-0001-7010-0101
Чмутин Геннадий Егорович д. м. н., врач-нейрохирург, заведующий кафедрой нервных болезней и нейрохирургии Медицинского института Российского университета дружбы народов (117198, г. Москва, ул. Миклухо-Маклая, д. 6), ГБУЗ «Морозовская ДГКБ ДЗМ» (119049, г. Москва, 4-й Добрынинский переулок, д. 1/9), ORCID: https://orcid.org/0000-0002-3323-508X

Введение. Наиболее распространенным симптомом поражения ЦНС при туберозном склерозе является эпилепсия, которая в большинстве случаев носит фармакорезистентный характер. В таких случаях рассматривается вопрос хирургических методов лечения. Цель исследования. Проанализировать результаты хирургического лечения фармакорезистентной эпилепсии у детей с туберозным склерозом после проведения стерео-электроэнцефалографии. Материалы и методы. Проведен ретроспективный анализ результатов хирургического лечения эпилепсии у детей с туберозным склерозом после проведения стерео-ЭЭГ. В период с 04.2017 по 12.2021 гг. 23 пациентам выполнен многосуточный стерео-ЭЭГ мониторинг. По результатам инвазивной-ЭЭГ 14 пациентам выполнена резективная операция. Первичная резекция эпилептогенной зоны выполнена у 11 (79 %), у 3 (21 %) произведена повторная резекция. В трех случаях выполнена туберэктомия, туберэктомию (+) у 6 пациентов, лобэктомию у 3, мультилобарную резекцию у 3 и одному пациенту расширение зоны предыдущей резекции с кортикоэктомией. Результаты. В катамнезе от 12 до 78 месяцев в 64 % случаев исход ILAE I, в 29 % детей ILAE IV и 7 % случаев ILAE V. У одного пациента терапия ПЭП отменена, у 4 пациентов отмечено снижение фармакологической нагрузки, у одного пациента фармакологическая нагрузка увеличена. Заключение. Хирургическое лечение эпилепсии у детей с туберозным склерозом требует подробного предхирургического обследования в специализированных центрах с включением инвазивных методов электроэнцефалографии. Учитывая мультифокальное течение эпилепсии, а также сочетание генерализованных с фокальными приступами в ряде случаев стоит рассмотреть резективную хирургию, как паллиативный метод лечения.

Литература:

1. Teutonico F, Mai R, Devinsky O, et al. Epilepsy surgery in tuberous sclerosis complex: early predictive elements and outcome. Childs Nerv Syst. 2008;24 (12):1437–1445. doi:10.1007/s00381-008-0679-4

2. Chu-Shore CJ, Major P, Camposano S, Muzykewicz D, Thiele EA. The natural history of epilepsy in tuberous sclerosis complex. Epilepsia. 2010;51 (7):1236–1241. doi:10.1111/j.1528–1167.2009.02474.x

3. Curatolo P, Nabbout R, Lagae L, et al. Management of epilepsy associated with tuberous sclerosis complex: Updated clinical recommendations. Eur J Paediatr Neurol. 2018;22 (5):738–748. doi:10.1016/j.ejpn.2018.05.006

4. Ostrowsky-Coste K, Neal A, Guenot M, et al. Resective surgery in tuberous Sclerosis complex, from Penfield to 2018: A critical review. Rev Neurol (Paris). 2019;175 (3):163–182. doi:10.1016/j.neurol.2018.11.002

5. Krueger DA, Northrup H; International Tuberous Sclerosis Complex Consensus Group. Tuberous sclerosis complex surveillance and management: recommendations of the 2012 International Tuberous Sclerosis Complex Consensus Conference. Pediatr Neurol. 2013;49 (4):255–265. doi:10.1016/j.pediatrneurol.2013.08.002

6. Kwan P, Arzimanoglou A, Berg AT, et al. Definition of drug resistant epilepsy: consensus proposal by the ad hoc Task Force of the ILAE Commission on Therapeutic Strategies [published correction appears in Epilepsia. 2010 Sep;51 (9):1922]. Epilepsia. 2010;51 (6):1069–1077. doi:10.1111/j.1528–1167.2009.02397.x

7. Isnard J, Taussig D, Bartolomei F, et al. French guidelines on stereoelectroencephalography (SEEG). Neurophysiol Clin. 2018;48 (1):5–13. doi:10.1016/j.neucli.2017.11.005

8. Arya R, Ervin B, Dudley J, et al. Electrical stimulation mapping of language with stereo-EEG. Epilepsy Behav. 2019;99:106395. doi:10.1016/j.yebeh.2019.06.038

9. Wieser HG, Blume WT, Fish D, et al. ILAE Commission Report. Proposal for a new classification of outcome with respect to epileptic seizures following epilepsy surgery. Epilepsia. 2001;42 (2):282–286.

10. Song J, Swallow E, Said Q, et al. Epilepsy treatment patterns among patients with tuberous sclerosis complex. J Neurol Sci. 2018;391:104–108. doi:10.1016/j.jns.2018.06.011

11. Chu-Shore CJ, Major P, Camposano S, Muzykewicz D, Thiele EA. The natural history of epilepsy in tuberous sclerosis complex. Epilepsia. 2010;51 (7):1236–1241. doi:10.1111/j.1528–1167.2009.02474.x

12. Fallah A, Rodgers SD, Weil AG, et al. Resective Epilepsy Surgery for Tuberous Sclerosis in Children: Determining Predictors of Seizure Outcomes in a Multicenter Retrospective Cohort Study. Neurosurgery. 2015;77 (4):517–524. doi:10.1227/NEU.0000000000000875

13. Sosunov AA, McGovern RA, Mikell CB, et al. Epileptogenic but MRI-normal perituberal tissue in Tuberous Sclerosis Complex contains tuber-specific abnormalities. Acta Neuropathol Commun. 2015;3:17. Published 2015 Apr 2. doi:10.1186/s40478-015-0191-5

14. Sacino MF, Huang SS, Schreiber J, Gaillard WD, Oluigbo CO. Is the use of Stereotactic Electroencephalography Safe and Effective in Children? A Meta-Analysis of the use of Stereotactic Electroencephalography in Comparison to Subdural Grids for Invasive Epilepsy Monitoring in Pediatric Subjects. Neurosurgery. 2019;84 (6):1190–1200. doi:10.1093/neuros/nyy466

15. Larrew T, Skoch J, Ihnen SKZ, et al. Comparison of outcomes after stereoelectroencephalography and subdural grid monitoring in pediatric tuberous sclerosis complex. Neurosurg Focus. 2022;53 (4):E5. doi:10.3171/2022.7. FOCUS22335

16. Gupta A. Epilepsy Surgery in Tuberous Sclerosis Complex: In Pursuit of the Epileptogenic Center (s). Epilepsy Curr. 2017;17 (3):150–152. doi:10.5698/1535–7511.17.3.150

17. Specchio N, Pepi C, de Palma L, et al. Surgery for drug-resistant tuberous sclerosis complex-associated epilepsy: who, when, and what. Epileptic Disord. 2021;23 (1):53–73. doi:10.1684/epd.2021.1253

18. Меликян А. Г., Козлова А.Б., Власов П.А., Дорофеева М.Ю., Шишкина Л.В., Агрба С.Б. Хирургическое лечение эпилепсии у детей с туберозным склерозом. Вопросы нейрохирургии имени Н.Н. Бурденко. 2023;87 (2):5–16. [Melikyan AG, Kozlova AB, Vlasov PA, Dorofeeva MYu, Shishkina LV, Agrba SB. Epilepsy surgery in children with tuberous sclerosis. Burdenko’s Journal of Neurosurgery = Zhurnal voprosy neirokhirurgii imeni N.N. Burdenko. 2023;87 (2):5–16. (In Russ.).] https://doi.org/10.17116/neiro2023870215

19. Liu S, Yu T, Guan Y, et al. Resective epilepsy surgery in tuberous sclerosis complex: a nationwide multicentre retrospective study from China. Brain. 2020;143 (2):570–581. doi:10.1093/brain/awz411

1. Teutonico F, Mai R, Devinsky O, et al. Epilepsy surgery in tuberous sclerosis complex: early predictive elements and outcome. Childs Nerv Syst. 2008;24 (12):1437–1445. doi:10.1007/s00381-008-0679-4

2. Chu-Shore CJ, Major P, Camposano S, Muzykewicz D, Thiele EA. The natural history of epilepsy in tuberous sclerosis complex. Epilepsia. 2010;51 (7):1236–1241. doi:10.1111/j.1528–1167.2009.02474.x

3. Curatolo P, Nabbout R, Lagae L, et al. Management of epilepsy associated with tuberous sclerosis complex: Updated clinical recommendations. Eur J Paediatr Neurol. 2018;22 (5):738–748. doi:10.1016/j.ejpn.2018.05.006

4. Ostrowsky-Coste K, Neal A, Guenot M, et al. Resective surgery in tuberous Sclerosis complex, from Penfield to 2018: A critical review. Rev Neurol (Paris). 2019;175 (3):163–182. doi:10.1016/j.neurol.2018.11.002

5. Krueger DA, Northrup H; International Tuberous Sclerosis Complex Consensus Group. Tuberous sclerosis complex surveillance and management: recommendations of the 2012 International Tuberous Sclerosis Complex Consensus Conference. Pediatr Neurol. 2013;49 (4):255–265. doi:10.1016/j.pediatrneurol.2013.08.002

6. Kwan P, Arzimanoglou A, Berg AT, et al. Definition of drug resistant epilepsy: consensus proposal by the ad hoc Task Force of the ILAE Commission on Therapeutic Strategies [published correction appears in Epilepsia. 2010 Sep;51 (9):1922]. Epilepsia. 2010;51 (6):1069–1077. doi:10.1111/j.1528–1167.2009.02397.x

7. Isnard J, Taussig D, Bartolomei F, et al. French guidelines on stereoelectroencephalography (SEEG). Neurophysiol Clin. 2018;48 (1):5–13. doi:10.1016/j.neucli.2017.11.005

8. Arya R, Ervin B, Dudley J, et al. Electrical stimulation mapping of language with stereo-EEG. Epilepsy Behav. 2019;99:106395. doi:10.1016/j.yebeh.2019.06.038

9. Wieser HG, Blume WT, Fish D, et al. ILAE Commission Report. Proposal for a new classification of outcome with respect to epileptic seizures following epilepsy surgery. Epilepsia. 2001;42 (2):282–286.

10. Song J, Swallow E, Said Q, et al. Epilepsy treatment patterns among patients with tuberous sclerosis complex. J Neurol Sci. 2018;391:104–108. doi:10.1016/j.jns.2018.06.011

11. Chu-Shore CJ, Major P, Camposano S, Muzykewicz D, Thiele EA. The natural history of epilepsy in tuberous sclerosis complex. Epilepsia. 2010;51 (7):1236–1241. doi:10.1111/j.1528–1167.2009.02474.x

12. Fallah A, Rodgers SD, Weil AG, et al. Resective Epilepsy Surgery for Tuberous Sclerosis in Children: Determining Predictors of Seizure Outcomes in a Multicenter Retrospective Cohort Study. Neurosurgery. 2015;77 (4):517–524. doi:10.1227/NEU.0000000000000875

13. Sosunov AA, McGovern RA, Mikell CB, et al. Epileptogenic but MRI-normal perituberal tissue in Tuberous Sclerosis Complex contains tuber-specific abnormalities. Acta Neuropathol Commun. 2015;3:17. Published 2015 Apr 2. doi:10.1186/s40478-015-0191-5

14. Sacino MF, Huang SS, Schreiber J, Gaillard WD, Oluigbo CO. Is the use of Stereotactic Electroencephalography Safe and Effective in Children? A Meta-Analysis of the use of Stereotactic Electroencephalography in Comparison to Subdural Grids for Invasive Epilepsy Monitoring in Pediatric Subjects. Neurosurgery. 2019;84 (6):1190–1200. doi:10.1093/neuros/nyy466

15. Larrew T, Skoch J, Ihnen SKZ, et al. Comparison of outcomes after stereoelectroencephalography and subdural grid monitoring in pediatric tuberous sclerosis complex. Neurosurg Focus. 2022;53 (4):E5. doi:10.3171/2022.7. FOCUS22335

16. Gupta A. Epilepsy Surgery in Tuberous Sclerosis Complex: In Pursuit of the Epileptogenic Center (s). Epilepsy Curr. 2017;17 (3):150–152. doi:10.5698/1535–7511.17.3.150

17. Specchio N, Pepi C, de Palma L, et al. Surgery for drug-resistant tuberous sclerosis complex-associated epilepsy: who, when, and what. Epileptic Disord. 2021;23 (1):53–73. doi:10.1684/epd.2021.1253

18. Melikian A.G., Kozlova A.B., Vlasov P.A., Dorofeeva M. Iu., Shishkina L.V., Agrba S.B. Khirurgicheskoe lechenie epilepsii u detei s tuberoznym sklerozom [Epilepsy surgery in children with tuberous sclerosis]. Zhurnal voprosy neirokhirurgii imeni N.N. Burdenko [Burdenko’s Journal of Neurosurgery]. 2023;87 (2):5–16. https://doi.org/10.17116/neiro2023870215. (In Russ.)

19. Liu S, Yu T, Guan Y, et al. Resective epilepsy surgery in tuberous sclerosis complex: a nationwide multicentre retrospective study from China. Brain. 2020;143 (2):570–581. doi:10.1093/brain/awz411

Туберозный склероз (ТС) — аутосомно-доминантное, полиорганное заболевание, характеризуется образованием доброкачественных новообразований (туберов, гамартом) в различных органах. В 75–90 % случаев характерно развитие эпилепсии при поражении ЦНС, которая трудно поддается медикаментозной терапии [1–4]. При фармакорезистентном течении эпилепсии рассматривается вопрос хирургических методов лечения.

На настоящий момент нет общепринятой хирургической тактики лечения эпилепсии у детей с ТС. В различных центрах хирургическая тактика различается, включая одномоментные резекции, интраоперационную электрокортикографию, экстраоперационный инвазивный-ЭЭГ мониторинг с использованием субдуральных и глубинных электродов.

Отбор пациентов

В данное ретроспективное исследование включены дети с фармакорезистентной эпилепсией при туберозном склерозе прошедшие инвазивное предхирургическое обследование с применением глубинных электродов в рамках хирургического лечения эпилепсии на базе нейрохирургического отделения Морозовской ДГКБ в период с 04.2017 по 12.2021 гг. Диагноз туберозный склероз и фармакорезистентная эпилепсия основаны на общепринятых диагностических критериях [5,6].

Предхирургическое обследование

Все пациенты прошли этап неинвазивного обследования, включающий в себя сбор подробного семейного анамнеза и анамнеза заболевания, физикального, неврологического осмотра, МРТ головного мозга по эпилептологическому протоколу, многосуточную скальповую видеоэлектроэнцефалографию (ВЭЭГ). Результаты неинвазивных методов обследований обсуждались на эпилептологическом разборе мультидисциплинарной командой, включающая в себя невролога, эпилептолога, нейрохирурга. Из 42 больных 23 пациента отобраны на инвазивную электроэнцефалографию.

Всем отобранным пациентам проводилось 7 суточный скальповый-ВЭЭГ мониторинг по международной системе установки электродов 10–10 с целью планирования имплантации электродов совместно с данными нейровизуализации. Всем больным, включенным в данное исследование, было принято решение выполнить стерео-ЭЭГ мониторинг.

Для Цитирования:
Бердинов Фархад Бахрамджанович, Левов Александр Вячеславович, Соловьев Владимир Борисович, Щедеркина Инна Олеговна, Кузнецова Александра Андреевна, Русскин Вадим Олегович, Умеренков Виктор Николаевич, Лившиц Матвей Игоревич, Чмутин Геннадий Егорович, Стереоэлектроэнцефалография и хирургическое лечение эпилепсии у детей с туберозным склерозом: предварительные результаты. Вестник неврологии, психиатрии и нейрохирургии. 2024;3.
Полная версия статьи доступна подписчикам журнала
Язык статьи:
Действия с выбранными: