По всем вопросам звоните:

+7 495 274-22-22

УДК: 616.8 DOI:10.33920/med-01-2512-05

Синдром Дозе (клинический случай)

Сороковикова Татьяна Викторовна кандидат медицинских наук, доцент кафедры неврологии, реабилитации и нейрохирургии, Тверской государственный медицинский университет, 170100, Тверь, Российская Федерация, е-mail: ssaphir@mail.ru, SPIN: 5501–2061, ORCID ID: 0000‑0002‑9238‑8270
Морозов Артем Михайлович кандидат медицинских наук, доцент кафедры общей хирургии, Тверской государственный медицинский университет, 170100, Тверь, Российская Федерация, е-mail: ammorozovv@gmail.com, SPIN: 6815–9332, ORCID ID: 0000‑0003‑4213‑5379, +7‑904‑015‑51‑18
Грабельникова Екатерина Юрьевна студентка, Тверской государственный медицинский университет, 170100, Тверь, Российская Федерация, е-mail: ammorozovv@gmail.com, ORCID ID: 0009‑0001‑4687‑0891
Орлова Наталия Сергеевна студентка, Тверской государственный медицинский университет, 170100, Тверь, Российская Федерация, е-mail: ammorozovv@gmail.com, ORCID ID: 0009‑0008‑3749‑5509

Эпилепсия с миоклонически-атоническими приступами, или синдром Дозе, впервые описанный H. Doose в 1970 г., является редкой формой детской эпилептической энцефалопатии. Для данного синдрома характерна триада признаков, таких как полиморфные приступы (миоклонические, астатические, абсансы, генерализованные тонико-клонические), специфический ЭЭГ-паттерн (генерализованная спайк-волновая активность, частота 2–3 Гц) и отсутствие структурных изменений головного мозга по данным нейровизуализации. Диагностика синдрома Дозе вызывает трудности в связи с полиморфизмом и динамической клинической картиной, а также необходимостью дифференциальной диагностики с другими формами эпилепсий, в частности, с синдромом Леннокса — Гасто, и обязательного подтверждения длительным видео-ЭЭГ-мониторингом. В литературе представлены единичные наблюдения данного синдрома, что подчеркивает актуальность описания данного клинического случая.

Литература:

1. Tang S., Addis L., Smith A., et. al. / Phenotypic and genetic spectrum of epilepsy with myoclonic atonic seizures // Epilepsia. — 2020. — Vol. 61. — № 5. — P. 995–1007. — DOI: 10.1111/epi.16508. — Epub 2020 May 29. — PMID: 32469098.

2. Specchio N., Wirrell EC., Scheffer IE., et al. / International League Against Epilepsy classification and definition of epilepsy syndromes with onset in childhood: Position paper by the ILAE Task Force on Nosology and Definitions. Epilepsia. 2022;63 (6):1398–1442. DOI:10.1111/epi.17241.

3. Chilcott E., Díaz J.A., Bertram C., Berti M., Karda R. Genetic therapeutic advancements for Dravet Syndrome // Epilepsy & Behavior. — 2022. — Vol. 132. — Art. 108741. — DOI: 10.1016/j.yebeh.2022.108741. — PMID: 35653814

4. He Z., Li Y., Zhao X., Li B. / Dravet syndrome: Advances in etiology, clinical presentation, and treatment // Epilepsy Research. — 2022. — Vol. 188. — Article 107041. — DOI: 10.1016/j.eplepsyres.2022.107041.

5. Hinokuma N., Nakashima M., Asai H., et al. / Clinical and genetic characteristics of patients with Doose syndrome. Epilepsia Open. 2023;8 (1):123–134. DOI:10.1002/epi4.12417.

6. Verheyen K., Verbecque E., Ceulemans B., Schoonjans A.S., Van De Walle P., Hallemans A. Motor development in children with Dravet syndrome. Dev.Med. Child Neurol. 2019;61:950–956. DOI: 10.1111/dmcn.14147.

7. Fan H.‑C., Yang M.‑T., Lin L.‑C., et al. / Clinical and Genetic Features of Dravet Syndrome: A Prime Example of the Role of Precision Medicine in Genetic Epilepsy // International Journal of Molecular Sciences. — 2023. — Vol. 25. — № 1. — P. 31. — DOI: 10.3390/ ijms25010031. — PMID: 38203200. — PMCID: PMC10779156.

8. Andrade D.M., Berg A.T., Hood V., Knupp K.G., Koh S., Laux L., Meskis M.A., Miller I., Perry M.S., Scheffer I.E., et al. Dravet syndrome: A quick transition guide for the adult neurologist. Epilepsy Res. 2021;177: 106743. DOI: 10.1016/j.eplepsyres.2021.106743

9. Nickels K., Kossoff E.H., Eschbach K., Joshi C. / Epilepsy with myoclonic-atonic seizures (Doose syndrome): Clarification of diagnosis and treatment options through a large retrospective multicenter cohort // Epilepsia. — 2021. — Vol. 62. — № 1. — P. 120–127. — DOI: 10.1111/epi.16752. — Epub 2020 Nov 14. — PMID: 33190223.

10. Strzelczyk A., Schubert-Bast S. / A Practical Guide to the Treatment of Dravet Syndrome with Anti-Seizure Medication // CNS Drugs. — 2022. — Vol. 36, № 3. — P. 217–237. — DOI: 10.1007/s40263‑022‑00898‑1.

11. Joshi C., Nickels K., Demarest S., et al. Results of an international Delphi consensus in epilepsy with myoclonic atonic seizures/ Doose syndrome // Seizure. — 2021. — Vol. 85. — P. 12–18. — DOI: 10.1016/j.seizure.2020.11.017. — Epub 2020 Dec 28. — PMID: 33383403.

Синдром Дозе (миоклонико-астатическая эпилепсия, МАЭ) является редкой формой идиопатической генерализованной эпилепсии детского возраста. Согласно данным международных исследований, распространённость данного синдрома среди детей с эпилепсией составляет от 0,3 до 2,2 %. Синдром Дозе характеризуется нормальным развитием ребенка до дебюта заболевания, который обычно происходит в возрасте от 7 месяцев до 6 лет. Поскольку заболевание начинается в раннем детстве и сохраняется всю жизнь, общая распространенность в популяции несколько выше статистических данных и составляет около 1:30 000–1:50 000 человек, при этом эпидемиология синдрома не зависит от географического положения или этнической принадлежности [1].

Эпилептические синдромы, начинающиеся в раннем детском возрасте, согласно действующей классификации, можно разделить на три основные группы: самоограничивающиеся фокальные эпилепсии, генерализованные эпилептические синдромы предположительно генетической природы и детские энцефалопатии развития и / или эпилептические энцефалопатии. Синдром Дозе входит в третью группу, и его клиническое значение в независимости от процентного соотношения к другим патологиям, трудно переоценить [2].

Этиология синдрома Дозе остаётся предметом исследований. В настоящее время описан ряд мутаций, которые могут приводить к развитию данного синдрома, среди них можно выделить SCN1A, SCN1B, SLC2A1, CHD2, SYNGAP1 и SLC6A1. Важным эпидемиологическим наблюдением является преобладание мальчиков, а также наличие у 14–32 % пациентов семейного анамнеза эпилепсии или патологических изменений ЭЭГ [3].

Доминирующим триггерным фактором при синдроме Дозе выступает гипертермия, вызванная лихорадочными состояниями, тепловым воздействием или физической нагрузкой, при этом манифестация заболевания, ассоциированная с лихорадкой, наблюдается у 55 % пациентов, а в 3 % случаев эпилептические пароксизмы протекают без каких‑либо фебрильных эпизодов в анамнезе [4].

Для Цитирования:
Сороковикова Татьяна Викторовна, Морозов Артем Михайлович, Грабельникова Екатерина Юрьевна, Орлова Наталия Сергеевна, Синдром Дозе (клинический случай). Вестник неврологии, психиатрии и нейрохирургии. 2025;12.
Полная версия статьи доступна подписчикам журнала
Язык статьи:
Действия с выбранными: