По всем вопросам звоните:

+7 495 274-22-22

УДК: 615.035.1 DOI:10.33920/med-13-2501-04

Перспективы использования генотерапевтических препаратов в лечении муковисцидоза

Демидова А. Д. студент 5 курса кафедры фармакологии Института фармации имени А. П. Нелюбина, ФГАОУ ВО «Первый МГМУ имени И. М. Сеченова» Минздрава России (Сеченовский Университет), Москва, телефон 8-915-308-10-60
Завадский С. П. доцент кафедры фармакологии Института фармации имени А. П. Нелюбина, ФГАОУ ВО «Первый МГМУ имени И. М. Сеченова» Минздрава России (Сеченовский Университет), Москва, тел. 8-903-611-13-10, argus78@bk.ru

Для изучения перспективы использования генотерапевтических препаратов для лечения муковисцидоза авторами изучены подходы in vivo и ex vivo к редактированию генов на животных моделях, к редактированию оснований ДНК.

Литература:

1. Alton, E. W. F. W.; Armstrong, D. K.; Ashby, D.; Bayfield, K. J.; Bilton, D.; Bloomfield, E. V.; Boyd, A. C.; Brand, J.; Buchan, R.; Calcedo, R.; et al. UK Cystic Fibrosis Gene Therapy Consortium. Repeated nebulisation of non-viral CFTR gene therapy in patients with cystic fibrosis: A randomised, double-blind, placebo-controlled, phase 2b trial. Lancet Respir. Med. 2015, 3, 684–691.

2. Naldini, L. Gene therapy returns to centre stage. Nature 2015, 526, 351–360.

3. Li, H.; Haurigot, V. A.; Doyon, Y.; Li, T.; Wong, S. Y.; Bhagwat, A. S.; Malani, N.; Anguela, X. M.; Sharma, R.; Ivanciu, L.; et al. In vivo genome editing restores haemostasis in a mouse model of haemophilia. Nature 2011, 475, 217–221.

4. Kosicki, M.; Tomberg, K.; Bradley, A. Repair of double-strand breaks induced by CRISPRCas9 leads to large deletions and complex rearrangements. Nat. Biotechnol. 2018, 36, 765– 771.

5. Charlesworth, C. T.; Deshpande, P. S.; Dever, D. P.; Camarena, J.; Lemgart, V. T.; Cromer, M. K.; Vakulskas, C. A.; Collingwood, M. A.; Zhang, L.; Bode, N. M.; et al. Identification of preexisting adaptive immunity to Cas9 proteins in humans. Nat. Med. 2019, 25, 249–254.

6. Perez-Pinera, P.; Ousterout, D. G.; Gersbach, C. A. Advances in Targeted Genome Editing. Chem. Biol. 2012, 16, 268–277.

7. Barzel, A.; Paulk, N. K.; Shi, Y.; Huang, Y.; Chu, K.; Zhang, F.; Valdmanis, P. N.; Spector, L. P.; Porteus, M. H.; Gaensler, K. M.; et al. Promoterless gene targeting without nucleases ameliorates haemophilia B in mice. Nature 2015, 517, 360–364.

8. Sharma, R.; Anguela, X. M.; Doyon, Y.; Wechsler, T.; DeKelver, R. C.; Sproul, S.; Paschon, D. E.; Miller, J. C.; Davidson, R. J.; Shivak, D.; et al. In vivo genome editing of the albumin locus as a platform for protein replacement therapy. Blood 2015, 126, 1777–1784.

9. Laoharawee, K.; DeKelver, R. C.; Podetz-Pedersen, K. M.; Rohde, M.; Sproul, S.; Nguyen, H. O.; Nguyen, T.; St Martin, S. J.; Ou, L.; Tom, S.; et al. Dose-Dependent Prevention of Metabolic and Neurologic Disease in Murine MPS II by ZFN-Mediated In Vivo Genome Editing. Mol Ther. 2018, 26, 1127–1136.

10. Ou, L.; DeKelver, R. C.; Rohde, M.; Tom, S.; Radeke, R.; Martin, S. J. S.; Santiago, Y.; Sproul, S.; Przybilla, M. J.; Koniar, B. L.; et al. ZFN-Mediated In Vivo Genome Editing Corrects Murine Hurler Syndrome. Mol. Ther. 2019, 27, 178–187.

11. Suzuki, K.; Tsunekawa, Y.; Hernandez-Benitez, R.; Wu, J.; Zhu, J.; Kim, E. J.; Hatanaka, F.; Yamamoto, M.; Araoka, T.; Li, Z.; et al. In vivo genome editing via CRISPR/Cas9 mediated homology-independent targeted integration. Nature 2016, 540, 144–149.

12. Geisinger, J. M.; Turan, S.; Hernandez, S.; Spector, L. P.; Calos, M. P. In vivo bluntend cloning through CRISPR/Cas9-facilitated non-homologous end-joining. Nucleic Acids Res. 2016, 44, e76.

13. Yao, X.; Zhang, M.; Wang, X.; Ying, W.; Hu, X.; Dai, P.; Meng, F.; Shi, L.; Sun, Y.; Yao, N.; et al. Tild-CRISPR Allows for Efficient and Precise Gene Knockin in Mouse and Human Cells. Dev. Cell 2018, 45, 526–536.

14. Cao, H.; Ouyang, H.; Grasemann, H.; Bartlett, C.; Du, K.; Duan, R.; Shi, F.; Estrada, M.; E Seigel, K.; Coates, A. L.; et al. Transducing Airway Basal Cells with a Helper-Dependent Adenoviral Vector for Lung Gene Therapy. Hum. Gene Ther. 2018, 29, 643–652.

15. Kohn, D. B. Gene therapy for blood diseases. Curr. Opin. Biotechnol. 2018, 60, 39–45.

16. De Ravin, S. S.; Reik, A.; Liu, P. Q.; Li, L.; Wu, X.; Su, L.; Raley, C.; Theobald, N.; Choi, U.; Song, A. H.; et al. Targeted gene addition in human CD34 (+) hematopoietic cells for correction of X-linked chronic granulomatous disease. Nat. Biotechnol. 2016, 34, 424–429.

17. Harrison, P. T.; Hoppe, N.; Martin, U. Gene editing & stem cells. J. Cyst. Fibros. 2018, 17, 10–16.

18. Ramalingam, S.; London, V.; Kandavelou, K.; Cebotaru, L.; Guggino, W.; Civin, C.; Chandrasegaran, S. Generation and genetic engineering of human induced pluripotent stem cells using designed zinc finger nucleases. Stem Cells Dev. 2013, 15, 595–610.

19. Vaidyanathan, S.; Salahudeen, A. A.; Sellers, Z. M.; Bravo, D. T.; Choi, S. S.; Batish, A.; Le, W.; De La, O. S.; Kaushik, M. P.; Galper, N.; et al. Highly Efficient Repair of the ∆F508 Mutation in Airway Stem Cells of Cystic Fibrosis Patients with Functional Rescue of the Differentiated Epithelia. bioRxiv 2019.

20. Ryu, S.-M.; Koo, T.; Kim, K.; Lim, K.; Baek, G.; Kim, S.-T.; Kim, H. S.; Kim, D.-E.; Lee, H.; Chung, E.; et al. Adenine base editing in mouse embryos and an adult mouse model of Duchenne muscular dystrophy. Nat. Biotechnol. 2018, 36, 536–539.

21. Yeh, W.-H.; Chiang, H.; Rees, H. A.; Edge, A. S. B.; Liu, D. R. In vivo base editing of postmitotic sensory cells. Nat. Commun. 2018, 9, 2184.

22. Gr newald, J.; Zhou, R.; Garcia, S. P.; Iyer, S.; Lareau, C. A.; Aryee, M. J.; Joung, J. K. Transcriptome-wide off-target RNA editing induced by CRISPR-guided DNA base editors. Nat. Cell Biol. 2019, 569, 433–437.

23. Орлов А. В., Симонова О. И., Рославцева Е. А., Шадрин Д. И. Муковисцидоз (клиническая картина, диагностика, лечение, реабилитация, диспансеризация): Учебное пособие для врачей. СПб.: Северо-Западный государственный медицинский университет им. И. И. Мечникова, 2014. 160 с.

24. Zabner J., Couture L. A., Gregory R. J., Graham S. M., Smith A. E., Welsh M. J. // Cell. 1993. V. 75. P. 207–216.

25. Knowles M. R., Hohneker K. W., Zhou Z., Olsen J. C., Noah T. L., Hu P. C., Leigh M. W., Engelhardt J. F., Edwards L. J., Jones K. R., et al. // N. Engl. J. Med. 1995. V. 333. P. 823– 831.

26. Cooney A. L., McCray P. B., Sinn P. L. // Genes (Basel). 2018. V. 9. № 11. P. 538.

27. Kushwah R., Cao H., Hu J. // J. Immunol. 2008. V. 180. № 6. P. 4098–4108.

28. Yan Z., Stewart Z. A., Sinn P. L., Olsen J. C., Hu J., McCray P. B., Engelhardt J. F. // Hum. Gene Ther. Clin. Dev. 2015. V. 26. P. 38–49.

29. Cao H., Ouyang H., Grasemann H., Bartlett C., Du K., Duan R., Shi F., Estrada M., Seigel K. E., Coates A. L., et al. // Hum. Gene Ther. 2018. V. 29. P. 643–652.

30. Cooney A. L., Singh B. K., Loza L. M., Thornell I. M., Hippee C. E., Powers L. S., Ostedgaard L. S., Meyerholz D. K., Wohlford-Lenane C., Stoltz D. A., et al. // Nucl. Acids Res. 2018. V. 46. P. 9591–9600.

31. Немудрый А. А., Валетдинова К. Р., Медведев С. П., Закиян С. М. // Acta Naturae. 2014. Т. 6. № 3. С. 20–42.

32. Xia E., Zhang Y., Cao H., Li J., Duan R., Hu J. // Genes (Basel). 2019. V. 10. № 1. P. 39.

33. Guggino W. B., Cebotaru L. // Expert Opin. Biol. Ther. 2017. V. 17. № 10. P. 1265–1273.

34. Steines B., Dickey D. D., Bergen J., Excoffon K. J., Weinstein J. R., Li X., Yan Z., Abou Alaiwa M. H., Shah V. S., Bouzek D. C., et al. // JCI Insight. 2016. V. 1. № 14. P. e88728.

35. Vidovic D., Carlon M. S., da Cunha M. F., Dekkers J. F., Hollenhorst M. I., Bijvelds M. J., Ramalho A. S., van den Haute C., Ferrante M., Baekelandt V., et al. // Am. J. Respir. Crit. Care Med. 2016. V. 193. P. 288–298.

36. Yan Z., Sun X., Feng Z., Li G., Fisher J. T., Stewart Z. A., Engelhardt J. F. // Hum. Gene Ther. 2015. V. 26. P. 334–346.

37. Ostedgaard L. S., Rokhlina T., Karp P. H., Lashmit P., Afione S., Schmidt M., Zabner J., Stinski M. F., Chiorini J. A., Welsh M. J. // Proc. Natl. Acad. Sci. USA. 2005. V. 102. P. 2952–2957

38. Yan Z., Keiser N. W., Song Y., Deng X., Cheng F., Qiu J., Engelhardt J. F. // Mol. Ther. 2013. V. 21. P. 2181–2194.

39. Halbert C. L., Allen J. M., Miller A. D. // J. Virol. 2001. V. 75. № 14. P. 6615–6624.

40. Черенкова Е. Е., Исламов Р. Р., Ризванов А. А. // Международный журн. прикладных и фундаментальных исследований. 2013. Т. 11. № 2. С. 57–58.

41. Marquez Loza L. I., Yuen E. C., McCray P. B. Jr. // Genes (Basel). 2019. V. 10. № 3. P. 218.

42. Alton E. W., Boyd A. C., Porteous D. J., Davies G., Davies J. C., Griesenbach U., Higgins T. E., Gill D. R., Hyde S. C., Innes J. A., et al. // Am. J. Respir. Crit. Care Med. 2015. V. 192. P. 1389–1392.

43. Alton E. W., Armstrong D. K., Ashby D., Bayfield K. J., Bilton D., Bloomfield E. V., Boyd A. C., Brand J., Buchan R., Calcedo R., et al. // Lancet Respir. Med. 2015. V. 3. № 9. P. 684–691.

44. Robinson E., MacDonald K. D., Slaughter K., McKinney M., Patel S., Sun C., Sahay G. // Mol. Ther. 2018. V. 26. № 8. P. 2034–2046.

45. McNeer N. A., Anandalingam K., Fields R. J., Caputo C., Kopic S., Gupta A., Quijano E., Polikoff L., Kong Y., Bahal R., et al. // Nat. Commun. 2015. V. 6. P. 6952.

46. Piotrowski-Daspit A. S., Barone C., Kauffman A. C., Lin C. Y., Nguyen R., Gupta A., Glazer P. M., Saltzman W. M., Egan M. E. // J. Cyst. Fibros. 2021. V. 20. P. S277. doi: 10.1016/S1569–1993 (21) 02005–1

47. Papaioannou I., Simons J. P., Owen J. S. // Expert Opin. Biol. Ther. 2012. V. 12. № 3. P. 329–342.

48. Beumer W., Swildens J., Henig N., Anthonijsz H., Biasutto P., Teresinha L., Ritsema T. // J. Cyst. Fibros. 2015. V. 14. P. S1. doi: 10.1016/S1569–1993 (15) 30002–3

49. Sermet-Gaudelus I., Clancy J. P., Nichols D. P., Nick J. A., De Boeck K., Solomon G. M., Mall M. A., Bolognese J., Bouisset F., den Hollander W., et al. // J. Cyst. Fibros. 2019. V. 18. № 4. P. 536–542.

1. Alton, E. W. F. W.; Armstrong, D. K.; Ashby, D.; Bayfield, K. J.; Bilton, D.; Bloomfield, E. V.; Boyd, A. C.; Brand, J.; Buchan, R.; Calcedo, R.; et al. UK Cystic Fibrosis Gene Therapy Consortium. Repeated nebulisation of non-viral CFTR gene therapy in patients with cystic fibrosis: A randomised, double-blind, placebo-controlled, phase 2b trial. Lancet Respir. Med. 2015, 3, 684–691.

2. Naldini, L. Gene therapy returns to centre stage. Nature 2015, 526, 351–360.

3. Li, H.; Haurigot, V. A.; Doyon, Y.; Li, T.; Wong, S. Y.; Bhagwat, A. S.; Malani, N.; Anguela, X. M.; Sharma, R.; Ivanciu, L.; et al. In vivo genome editing restores haemostasis in a mouse model of haemophilia. Nature 2011, 475, 217–221.

4. Kosicki, M.; Tomberg, K.; Bradley, A. Repair of double-strand breaks induced by CRISPR-Cas9 leads to large deletions and complex rearrangements. Nat. Biotechnol. 2018, 36, 765–771.

5. Charlesworth, C. T.; Deshpande, P. S.; Dever, D. P.; Camarena, J.; Lemgart, V. T.; Cromer, M. K.; Vakulskas, C. A.; Collingwood, M. A.; Zhang, L.; Bode, N. M.; et al. Identification of preexisting adaptive immunity to Cas9 proteins in humans. Nat. Med. 2019, 25, 249–254.

6. Perez-Pinera, P.; Ousterout, D. G.; Gersbach, C. A. Advances in Targeted Genome Editing. Chem. Biol. 2012, 16, 268–277.

7. Barzel, A.; Paulk, N. K.; Shi, Y.; Huang, Y.; Chu, K.; Zhang, F.; Valdmanis, P. N.; Spector, L. P.; Porteus, M. H.; Gaensler, K. M.; et al. Promoterless gene targeting without nucleases ameliorates haemophilia B in mice. Nature 2015, 517, 360–364.

8. Sharma, R.; Anguela, X. M.; Doyon, Y.; Wechsler, T.; DeKelver, R. C.; Sproul, S.; Paschon, D. E.; Miller, J. C.; Davidson, R. J.; Shivak, D.; et al. In vivo genome editing of the albumin locus as a platform for protein replacement therapy. Blood 2015, 126, 1777–1784.

9. Laoharawee, K.; DeKelver, R. C.; Podetz-Pedersen, K. M.; Rohde, M.; Sproul, S.; Nguyen, H. O.; Nguyen, T.; St Martin, S. J.; Ou, L.; Tom, S.; et al. Dose-Dependent Prevention of Metabolic and Neurologic Disease in Murine MPS II by ZFN-Mediated In Vivo Genome Editing. Mol Ther. 2018, 26, 1127–1136.

10. Ou, L.; DeKelver, R. C.; Rohde, M.; Tom, S.; Radeke, R.; Martin, S. J. S.; Santiago, Y.; Sproul, S.; Przybilla, M. J.; Koniar, B. L.; et al. ZFN-Mediated In Vivo Genome Editing Corrects Murine Hurler Syndrome. Mol. Ther. 2019, 27, 178–187.

11. Suzuki, K.; Tsunekawa, Y.; Hernandez-Benitez, R.; Wu, J.; Zhu, J.; Kim, E. J.; Hatanaka, F.; Yamamoto, M.; Araoka, T.; Li, Z.; et al. In vivo genome editing via CRISPR/Cas9 mediated homology-independent targeted integration. Nature 2016, 540, 144–149.

12. Geisinger, J. M.; Turan, S.; Hernandez, S.; Spector, L. P.; Calos, M.P. In vivo blunt-end cloning through CRISPR/Cas9-facilitated non-homologous end-joining. Nucleic Acids Res. 2016, 44, e76.

13. Yao, X.; Zhang, M.; Wang, X.; Ying, W.; Hu, X.; Dai, P.; Meng, F.; Shi, L.; Sun, Y.; Yao, N.; et al. Tild-CRISPR Allows for Efficient and Precise Gene Knockin in Mouse and Human Cells. Dev. Cell 2018, 45, 526–536.

14. Cao, H.; Ouyang, H.; Grasemann, H.; Bartlett, C.; Du, K.; Duan, R.; Shi, F.; Estrada, M.; E Seigel, K.; Coates, A. L.; et al. Transducing Airway Basal Cells with a Helper-Dependent Adenoviral Vector for Lung Gene Therapy. Hum. Gene Ther. 2018, 29, 643–652.

15. Kohn, D. B. Gene therapy for blood diseases. Curr. Opin. Biotechnol. 2018, 60, 39–45.

16. De Ravin, S. S.; Reik, A.; Liu, P. Q.; Li, L.; Wu, X.; Su, L.; Raley, C.; Theobald, N.; Choi, U.; Song, A. H.; et al. Targeted gene addition in human CD34 (+) hematopoietic cells for correction of X-linked chronic granulomatous disease. Nat. Biotechnol. 2016, 34, 424–429.

17. Harrison, P. T.; Hoppe, N.; Martin, U. Gene editing & stem cells. J. Cyst. Fibros. 2018, 17, 10–16.

18. Ramalingam, S.; London, V.; Kandavelou, K.; Cebotaru, L.; Guggino, W.; Civin, C.; Chandrasegaran, S. Generation and genetic engineering of human induced pluripotent stem cells using designed zinc finger nucleases. Stem Cells Dev. 2013, 15, 595–610.

19. Vaidyanathan, S.; Salahudeen, A. A.; Sellers, Z. M.; Bravo, D. T.; Choi, S. S.; Batish, A.; Le, W.; De La, O. S.; Kaushik, M. P.; Galper, N.; et al. Highly Efficient Repair of the ∆F508 Mutation in Airway Stem Cells of Cystic Fibrosis Patients with Functional Rescue of the Differentiated Epithelia. bioRxiv 2019.

20. Ryu, S.-M.; Koo, T.; Kim, K.; Lim, K.; Baek, G.; Kim, S.-T.; Kim, H. S.; Kim, D.-E.; Lee, H.; Chung, E.; et al. Adenine base editing in mouse embryos and an adult mouse model of Duchenne muscular dystrophy. Nat. Biotechnol. 2018, 36, 536–539.

21. Yeh, W.-H.; Chiang, H.; Rees, H. A.; Edge, A. S. B.; Liu, D. R. In vivo base editing of post-mitotic sensory cells. Nat. Commun. 2018, 9, 2184.

22. Gr newald, J.; Zhou, R.; Garcia, S. P.; Iyer, S.; Lareau, C. A.; Aryee, M. J.; Joung, J. K. Transcriptome-wide off-target RNA editing induced by CRISPR-guided DNA base editors. Nat. Cell Biol. 2019, 569, 433–437.

23. Orlov A. V., Simonova O. I., Roslavtseva E. A., Shadrin D. I. Mukovistsidoz (klinicheskaia kartina, diagnostika, lechenie, reabilitatsiia, dispanserizatsiia) [Cystic fibrosis (clinical picture, diagnosis, treatment, rehabilitation, clinical examination)]: A textbook for doctors. SPb.: North-Western State Medical University named after I. I. Mechnikov, 2014. 160 p. (In Russ.)

24. Zabner J., Couture L. A., Gregory R. J., Graham S. M., Smith A. E., Welsh M. J. // Cell. 1993. V. 75. P. 207–216.

25. Knowles M. R., Hohneker K. W., Zhou Z., Olsen J. C., Noah T. L., Hu P. C., Leigh M. W., Engelhardt J. F., Edwards L. J., Jones K. R., et al. // N. Engl. J. Med. 1995. V. 333. P. 823–831.

26. Cooney A. L., McCray P. B., Sinn P. L. // Genes (Basel). 2018. V. 9. № 11. P. 538.

27. Kushwah R., Cao H., Hu J. // J. Immunol. 2008. V. 180. № 6. P. 4098–4108.

28. Yan Z., Stewart Z. A., Sinn P. L., Olsen J. C., Hu J., McCray P. B., Engelhardt J. F. // Hum. Gene Ther. Clin. Dev. 2015. V. 26. P. 38–49.

29. Cao H., Ouyang H., Grasemann H., Bartlett C., Du K., Duan R., Shi F., Estrada M., Seigel K. E., Coates A. L., et al. // Hum. Gene Ther. 2018. V. 29. P. 643–652.

30. Cooney A. L., Singh B. K., Loza L. M., Thornell I. M., Hippee C. E., Powers L. S., Ostedgaard L. S., Meyerholz D. K., Wohlford-Lenane C., Stoltz D. A., et al. // Nucl. Acids Res. 2018. V. 46. P. 9591–9600.

31. Nemudryi A. A., Valetdinova K. R., Medvedev S. P., Zakiian S. M. // Acta Naturae. 2014. Vol. 6. No. 3. P. 20–42. (In Russ.)

32. Xia E., Zhang Y., Cao H., Li J., Duan R., Hu J. // Genes (Basel). 2019. V. 10. № 1. P. 39.

33. Guggino W. B., Cebotaru L. // Expert Opin. Biol. Ther. 2017. V. 17. № 10. P. 1265–1273.

34. Steines B., Dickey D. D., Bergen J., Excoffon K. J., Weinstein J. R., Li X., Yan Z., Abou Alaiwa M. H., Shah V. S., Bouzek D. C., et al. // JCI Insight. 2016. V. 1. № 14. P. e88728.

35. Vidovic D., Carlon M. S., da Cunha M. F., Dekkers J. F., Hollenhorst M. I., Bijvelds M. J., Ramalho A. S., van den Haute C., Ferrante M., Baekelandt V., et al. // Am. J. Respir. Crit. Care Med. 2016. V. 193. P. 288–298.

36. Yan Z., Sun X., Feng Z., Li G., Fisher J. T., Stewart Z. A., Engelhardt J. F. // Hum. Gene Ther. 2015. V. 26. P. 334–346.

37. Ostedgaard L. S., Rokhlina T., Karp P. H., Lashmit P., Afione S., Schmidt M., Zabner J., Stinski M. F., Chiorini J. A., Welsh M. J. // Proc. Natl. Acad. Sci. USA. 2005. V. 102. P. 2952–2957

38. Yan Z., Keiser N. W., Song Y., Deng X., Cheng F., Qiu J., Engelhardt J. F. // Mol. Ther. 2013. V. 21. P. 2181–2194.

39. Halbert C. L., Allen J. M., Miller A. D. // J. Virol. 2001. V. 75. № 14. P. 6615–6624.

40. Cherenkova E. E., Islamov R. R., Rizvanov A. A. // Mezhdunarodnyi zhurn. prikladnykh i fundamentalnykh issledovanii [International Journal of Applied and Fundamental Research]. 2013. Vol. 11. No. 2. P. 57–58. (In Russ.)

41. Marquez Loza L. I., Yuen E. C., McCray P. B. Jr. // Genes (Basel). 2019. V. 10. № 3. P. 218.

42. Alton E. W., Boyd A. C., Porteous D. J., Davies G., Davies J. C., Griesenbach U., Higgins T. E., Gill D. R., Hyde S. C., Innes J. A., et al. // Am. J. Respir. Crit. Care Med. 2015. V. 192. P. 1389–1392.

43. Alton E. W., Armstrong D. K., Ashby D., Bayfield K. J., Bilton D., Bloomfield E. V., Boyd A. C., Brand J., Buchan R., Calcedo R., et al. // Lancet Respir. Med. 2015. V. 3. № 9. P. 684–691.

44. Robinson E., MacDonald K. D., Slaughter K., McKinney M., Patel S., Sun C., Sahay G. // Mol. Ther. 2018. V. 26. № 8. P. 2034–2046.

45. McNeer N. A., Anandalingam K., Fields R. J., Caputo C., Kopic S., Gupta A., Quijano E., Polikoff L., Kong Y., Bahal R., et al. // Nat. Commun. 2015. V. 6. P. 6952.

46. Piotrowski-Daspit A. S., Barone C., Kauffman A. C., Lin C. Y., Nguyen R., Gupta A., Glazer P. M., Saltzman W. M., Egan M. E. // J. Cyst. Fibros. 2021. V. 20. P. S277. doi: 10.1016/S1569–1993 (21) 02005–1

47. Papaioannou I., Simons J. P., Owen J. S. // Expert Opin. Biol. Ther. 2012. V. 12. № 3. P. 329–342.

48. Beumer W., Swildens J., Henig N., Anthonijsz H., Biasutto P., Teresinha L., Ritsema T. // J. Cyst. Fibros. 2015. V. 14. P. S1. doi: 10.1016/S1569–1993 (15) 30002–3

49. Sermet-Gaudelus I., Clancy J. P., Nichols D. P., Nick J. A., De Boeck K., Solomon G. M., Mall M. A., Bolognese J., Bouisset F., den Hollander W., et al. // J. Cyst. Fibros. 2019. V. 18. № 4. P. 536–542.

Муковисцидоз или кистозный фиброз — одно из самых распространенных генетических заболеваний, вызванное мутациями в гене (CFTR), кодирующем белок трансмембранной проводимости ионов хлора (MBTP). Долгое время больные муковисцидозом умирали ещё в раннем детстве, но благодаря современной поддерживающей терапии показатели значительно улучшились, продолжительность и качество жизни увеличились в разы. Сегодня муковисцидоз — не приговор, но ещё есть куда расти.

FDA одобрена схема лечения с помощью малых молекул — модуляторов белка MBTP. В зависимости от типа мутаций терапия имеет разную эффективность. Модуляторы не эффективны, если MBTP не синтезируется совсем или синтезируется в слишком малых количествах, к тому же у около 10 % больных присутствует индивидуальная непереносимость. Данные препараты увеличили продолжительность жизни вдвое, в среднем до 40 лет, но они дают лишь поддерживающий эффект, а стоимость за упаковку стартует от 1 млн рублей.

Последние годы показали большой потенциал генной терапии, в частности, при лечении моногенетических заболеваний: Лукстурна представляет собой измененный вирус, содержащий рабочую копию гена RPE65, и используется при лечении дистрофии сетчатки глаза; Золгенсма — функциональная копия гена SMN вводится с помощью аденоассоциированного вируса (AAV) серотипа 9, используется как лечение спинальной мышечной атрофии. Проводится огромное количество исследований по поиску удобных, эффективных и безопасных векторов доставки генов. Начаты сотни клинических испытаний, и в скором будущем генная терапия рискует стать чем-то обыденным.

Актуальность проблемы муковисцидоза состоит в том, что болезнь требует ранней диагностики, постоянного лечения дорогостоящими препаратами, активного диспансерного наблюдения, сопровождается низкой продолжительностью жизни пациентов и всегда приводит к ранней инвалидизации пациентов.

Недостаточная активность CFTR приводит к дисфункции многих органов и, в конечном счете, к смертности от респираторных осложнений. На протяжении более семи десятилетий терапия муковисцидоза была направлена на устранение симптомов, а не на устранение причины заболевания, которая заключается в дисфункции белка CFTR.

Для Цитирования:
Демидова А. Д., Завадский С. П., Перспективы использования генотерапевтических препаратов в лечении муковисцидоза. Фармацевтическое дело и технология лекарств. 2025;1.
Полная версия статьи доступна подписчикам журнала
Язык статьи:
Действия с выбранными: