По всем вопросам звоните:

+7 495 274-22-22

УДК: 616.8-007.41 DOI:10.33920/med-01-2010-02

Мальформация Киари I с нарушением слуха (клинический случай)

Сафин Ш. М. ФГБОУ ВО «Башкирский государственный медицинский университет» Министерства здравоохранения Российской Федерации, Клиника ФГБОУ ВО «Башкирский государственный медицинский университет» Министерства здравоохранения Российской Федерации, Центр специализированного вида медицинской помощи — нейрохирургия, Республиканской клинической больницы им. Г. Г. Куватова, г. Уфа, ORCID iD: 0000-0002-0100-6100
Деревянко Х. П. ФГБОУ ВО «Башкирский государственный медицинский университет» Министерства здравоохранения Российской Федерации, Клиника ФГБОУ ВО «Башкирский государственный медицинский университет» Министерства здравоохранения Российской Федерации, г. Уфа, e-mail: khristina@mail.ru, ORCID iD: 0000-0002-4036-8649
Гилемханова И. М. ФГБОУ ВО «Башкирский государственный медицинский университет» Министерства здравоохранения Российской Федерации, Отделение нейрохирургии Республиканской детской клинической больниц, г. Уфа, ORCID iD: 0000-0001-9476-6792
Супираманиам М. С. ФГБОУ ВО «Башкирский государственный медицинский университет» Министерства здравоохранения Российской Федерации, г. Уфа, ORCID iD: 0000-0003-0630-5043

Мальформация Киари в дебюте заболевания может проявляться различным клиническим симптомокомплексом. В литературе описаны единичные случай сочетания мальформации Киари с нарушением слуха. Представлено собственное описание клинического случая сочетания мальформации Киари с понтоцеребеллярной кистой в сочетании с односторонней потерей слуха у пациентки 34 лет. В результате проведенного нейрохирургического лечения достигнуто восстановление слуха и регресс имеющейся неврологической симптоматики.

Литература:

1. Milhorat T. M., Nishikawa M., Kula R. W., Dlugacz Y. D. Mechanisms of cerebellar tonsil herniation in patients with Chiari malformations as a guide to clinical management. Acta Neurochir (Wien). 2010 Jul; 152 (7): 1117–27. https://doi.org/10.1007/s00701-010-0636-3.

2. Валиуллин М. А. Сирингомиелии и мальформация Арнольда — Киари: начальные клинические проявления и результаты хирургического лечения: Автореф. дис. … канд. мед. наук. — Иркутск. 1996: 23 с.

3. Kumar A., Patni A., Charbel F. The Chiari I Malformation and the Neurotologist. Otology & Neurotology. 2002; 23 (5): 727–735 https://doi.org/10.1097/00129492-200209000-00021. PMID: 12218627.

4. Sperling M., Franco A., Milhora H. Otologic Manifestations of Chiari I Malformation. Otology & Neurotology 2001; 22 (5): 678–681 https://doi.org/10.1097/00129492-200109000-00020.

5. Paul K. S., Lye R. H., Strang F. A., Dutton J. Arnold-Chiari malformation. Review of 71 cases. J Neurosurg. 1983; 58: 183 https://doi.org/10.3171/jns.1983.58.2.0183.

6. Rydell R. E., Pulec J. L. Arnold-Chiari Malformation: Neuro-otologic Symptoms. 1971. Archives of Otolaryngology — Head and Neck Surgery; 94 (1): 8–12 https://doi.org/10.1001/archotol.1971.00770070044002.

7. Milhorat H., Chou W., Elizabeth M., Kotzen M., Marcy C. Speer Chiaril Malformation: Description of Syndrome, Clinical Manifestation, and Inheritance Patterns in 364 Symptomatic Patients. Sep 1998. Neurosurgery; 43 (3): 674–674 https://doi.org/10.1097/00006123-199809000-0019.

8. Bertrand G. Chapter. Dynamic factors in the evaluation of syringomyelia and syringobulbia. Clin Neurosurg. 1973; 20: 322–33 https://doi.org/10.1093/neurosurgery/20.cn_suppl_1.322.

1. Milhorat T. M., Nishikawa M., Kula R. W., Dlugacz Y. D. Mechanisms of cerebellar tonsil herniation in patients with Chiari malformations as a guide to clinical management. Acta Neurochir (Wien). 2010 Jul; 152 (7): 1117–27. https://doi.org/10.1007/s00701-010-0636-3.

2. Valiulin M. A. Siringomiyeliya i mal’formatsiya Kiari: nachal’n·yye klinicheskiye proyavleniya i rezul’taty khirurgicheskogo lecheniya: Avtoref. dis. . kand. med. nauk. M. A. Valiulin. Irkutsk. 1996: 23 (in Russian) https://elibrary.ru/item.asp?id=30182221.

3. Kumar A., Patni A., Charbel F. The Chiari I Malformation and the Neurotologist. Otology & Neurotology. 2002; 23 (5): 727–735 https://doi.org/10.1097/00129492-200209000-00021. PMID: 12218627.

4. Sperling M., Franco A., Milhora H. Otologic Manifestations of Chiari I Malformation. Otology & Neurotology 2001; 22 (5): 678–681 https://doi.org/10.1097/00129492-200109000-00020.

5. Paul K. S., Lye R. H., Strang F. A., Dutton J. Arnold-Chiari malformation. Review of 71 cases. J Neurosurg. 1983; 58: 183 https://doi.org/10.3171/jns.1983.58.2.0183.

6. Rydell R. E., Pulec J. L. Arnold-Chiari Malformation: Neuro-otologic Symptoms. 1971. Archives of Otolaryngology — Head and Neck Surgery; 94 (1): 8–12 https://doi.org/10.1001/archotol.1971.00770070044002.

7. Milhorat H., Chou W., Elizabeth M., Kotzen M., Marcy C. Speer Chiaril Malformation: Description of Syndrome, Clinical Manifestation, and Inheritance Patterns in 364 Symptomatic Patients. Sep 1998. Neurosurgery; 43 (3): 674–674 https://doi.org/10.1097/00006123-199809000-0019.

8. Bertrand G. Chapter. Dynamic factors in the evaluation of syringomyelia and syringobulbia. Clin Neurosurg. 1973; 20: 322–33 https://doi.org/10.1093/neurosurgery/20.cn_suppl_1.322.

Мальформация Киари (МК) — это группа врожденных аномалий развития заднего мозга, влияющих на структурные взаимоотношения мозжечка, ствола мозга, верхних шейных отделов спинного мозга и костей основания черепа [1]. Диагностика МК связана с определенными трудностями, так как не все случаи опущения миндалин мозжечка ниже большого затылочного отверстия сопровождаются клиническими проявлениями. В дебюте заболевания клинические признаки МК полиморфны и не всегда имеют типичные проявления. Как отмечает в своем научно-исследовательском труде М. А. Валиулин, начальными проявлениями МК I типа могут быть шейно-затылочные, лицевые боли, снижение слуха, головокружение, нарушение равновесия, атаксия, гипестезия на лице, дисфагия, дисфония, диплопия, нистагм, боли в руках и слабость в конечностях, в разных процентных соотношениях. Необходимо отметить, что МК I типа часто сочетается с сирингомиелией, и первые симптомы болезни таких пациентов, как правило, являются вторичными [2]. В литературе описаны единичные клинические случаи нарушения слуха у пациентов с МК I типа в дебюте заболевания [3, 4]. K. S. Paul отмечает что среди 71 обследованных — 9,9% пациентов с МК I типа в основном ощущали субъективный шум в ушах [5]. При анализе историй болезни 130 больных с МК I типа R. E. Rydell и J. L. Pulec обнаружили двусторонние прогрессирующие нарушения слуха у 22,3% пациентов [6]. Нами представляется клинический случай мальформации Киари I типа с понтоцеребеллярной кистой и левосторонней потерей слуха.

Пациентка З., 34 лет поступила на лечение в Центр специализированного вида медицинской помощи — нейрохирургии, Республиканкой клинической больницы им. Г. Г. Куватова (г. Уфа) по направлению участкового невролога в плановом порядке. При поступлении основные жалобы на снижение слуха «шум в ушах» слева, незначительная головная боль в утренние часы, головокружение, шаткость при ходьбе. Пациентка отмечает постепенное снижение слуха на левое ухо в течение последнего года. Наследственный анамнез не отягощен. Инфекционные заболевания отрицает. Пациентка не имеет вредных привычек. Объективное исследование: пациентка с индексом массы тела = 23,6. Соматический статус без патологии. Профессиональной вредности не имеет. В неврологическом статусе выявлен нистагм «бьющий вниз», умеренно выраженная статическая атаксия, клинически проявляющейся нарушением ходьбы (комбинация церебеллярной и сенситивной атаксии). При проведении нейропсихологического исследования когнитивных нарушений выявлено не было. Проведенные рутинные клинико-лабораторные исследования без патологии. На основании данных аудиометрического исследования (снижение аудиометрических параметров до 65 дБ слева, справа в пределах нормы), объективного осмотра оториноларинголога и сурдолога выставлен диагноз: левосторонняя нейросенсорная тугоухость IV ст. По данным магнитно-резонансной томографии (МРТ) головного мозга, МК с эктопией миндалин мозжечка 10 мм, с дорсальной компрессией на уровне шейно-медулярного соединения, киста левого мостомозжечкового угла (рисунок, а). Нейрохирургами выставлен диагноз «аномалия Мальформации Киари», левосторонняя понтоцеребеллярная киста. Принято решение о проведении нейрохирургического лечения с целью «снятия» компрессии нервных волокон восьмой пары черепных нервов понтоцеребеллярной кистой. Пациентке проведено хирургическое лечение: типичная резекция миндалин мозжечка, формирование большой цистерны с последующим соединением с понтоцеребелярной ликворной полостью и дуропластикой аутотрансплантантом. Проведена контрольная МРТ (рисунок, б) головного мозга через 2 дня после хирургического лечения, при оценке томографии наблюдается регресс кисты левого мостомозжечкового угла. Разрешена дорсальная компрессия на уровне цервикомедулярного соединения. В послеоперационном периоде пациентка отмечает улучшение слуха в левом ухе, что подтверждается данными аудиометрического тестирования (снижение аудиометрического показателя до 30 дБ). Выставлен диагноз левосторонняя тугоухость I степени.

Для Цитирования:
Сафин Ш. М., Деревянко Х. П., Гилемханова И. М., Супираманиам М. С., Мальформация Киари I с нарушением слуха (клинический случай). Вестник неврологии, психиатрии и нейрохирургии. 2020;10.
Полная версия статьи доступна подписчикам журнала
Язык статьи:
Действия с выбранными: