По всем вопросам звоните:

+7 495 274-22-22

УДК: 616.8–056.7 DOI:10.33920/med-01-2506-09

Клинический случай нейронального цероидного липофусциноза 3 типа

Алиева София Солтаназизовна студентка 4 курса педиатрического факультета, ФГБОУ ВО ИГМА Минздрава России, 426034, г. Ижевск, alieva.sof2018@yandex.ru
Шипилова Ника Викторовна студентка 4 курса педиатрического факультета, ФГБОУ ВО ИГМА Минздрава России, 426034, г. Ижевск
Малкова Алла Аркадьевна доцент кафедры неврологии, нейрохирургии и медицинской генетики, ФГБОУ ВО ИГМА Минздрава России, 426034, г. Ижевск, alla2597@mail.ru
Молчанова Екатерина Геннадьевна врач-невролог, БУЗ УР «РДКБ МЗ» УР, 426009, г. Ижевск

Нейрональные цероидные липофусцинозы (НЦЛ, нейрональные восковидные липофусцинозы, neuronal ceroid lipofuscinosis) — группа наследственных нейродегенеративных заболеваний, одна из наиболее распространенных причин нейродегенераций в детском возрасте. Нередко совокупность всех НЦЛ также называют болезнью Баттена, с чем связаны разночтения в терминологии, поскольку это понятие может обозначать также одну конкретную форму НЦЛ (CLN3). В общей сложности описано примерно 13 форм. В статье представлена редкая форма нейронального цероидного липофусциноза с классическим развитием симптомов данного заболевания. На основе данного клинического случая можно выделить генетические механизмы заболевания, стадии прогрессирования болезни и основу симптоматического лечения липофусцинозов. Цель исследования: обзор клинического случая нейронального цероидного липофусциноза 3 типа у ребёнка 14 лет. Материал и методы: история болезни пациента БУЗ УР «Республиканская детская клиническая больница» Министерства здравоохранения Удмуртской Республики Выводы: на основании данного клинического случая, можно увидеть прогрессирование симптомов нейронального цероидного липофусциноза 3 типа, выделить характерные синдромы, а также понять тактику симптоматического лечения заболевания.

Литература:

1. Михайлова С. В., Захарова Е. Ю., Петрухин А. С. Нейрометаболические заболевания у детей и подростков: диагностика и подходы к лечению: практические руководства. — М.: Литтерра, 2015. — 352 с.: ил. ISBN: 978-5-4235-0183-9

2. Нейрональный цероидный липофусциноз 3 тип. // Всероссийское общество орфанных заболеваний. — 2020.

3. Нурмухамбетова, Б. Р. Клинический случай болезни Баттена ювенильной формы / Б. Р. Нурмухамбетова, Д. Х. Маккамбаева, А. А. Сыдыгалиева, Илияс Мухтарулы. — Текст: непосредственный // Молодой ученый. — 2023. — № 26 (473). — С. 316–320.

4. Mink J.W., Augustine E. F., Adams H. R., et al. Classification and natural history of the neuronal ceroid lipofuscinoses // Child Neurol. 2013. Vol. 28, No. 9. P. 1101–1105. doi: 10.1177/0883073813494268

5. Qureshi Y. H., Baez P., Reitz C. Endosomal Trafficking in Alzheimer's Disease, Parkinson's Disease, and Neuronal Ceroid Lipofuscinosis // Mol Cell Biol. 2020. Vol. 40, No. 19. ID e00262–20. doi: 10.1128/MCB.00262–20

1. Mikhailova S.V., Zakharova E.Yu., Petrukhin A. S. Neurometabolic diseases in children and adolescents: diagnosis and treatment approaches: practical guidelines. Moscow: Litterra, 2015. 352 p.: ill. ISBN: 978-5-4235-0183-9

2. Neuronal ceroid lipofuscinosis type 3. // All-Russian Society of Orphan diseases. — 2020.

3. Nurmukhambetova, B. R. Clinical case of Batten's disease of juvenile form / B. R. Nurmukhambetova, D. H. Makkambayeva, A. A. Sydygalieva, Iliyas Mukhtaruly. — Text: direct // Young scientist. — 2023. — № 26 (473). — Pp. 316–320.

4. Mink J.W., Augustine E. F., Adams H. R., et al. Classification and natural history of the neuronal ceroid lipofuscinoses // Child Neurol. 2013. Vol. 28, No. 9. P. 1101–1105. doi: 10.1177/0883073813494268

5. Qureshi Y. H., Baez P., Reitz C. Endosomal Trafficking in Alzheimer's Disease, Parkinson's Disease, and Neuronal Ceroid Lipofuscinosis // Mol Cell Biol. 2020. Vol. 40, No. 19. ID e00262–20. doi: 10.1128/MCB.00262–20

Болезнь Баттена (нейрональный цероидный липофусциноз 3-го типа) — редкое нейродегенеративное наследственное заболевание, которое дебютирует в детском возрасте. От других нейродегенеративных заболеваний болезнь Баттена отличают характерные отложения липофусцина — окрашенного продукта распада липидов. Причина болезни Баттена — мутации в гене CLN3. Для заболевания характерно прогрессирующее течение, эпилептические приступы, психические и когнитивные нарушения, связанная с поражением сетчатки потеря зрения и высокая частота нарушений экстрапирамидной системы. Заболевание приводит к значительному сокращению продолжительности жизни. Лечение болезни Баттена главным образом симптоматическое.

Генетика данного заболевания: мутации гена нейронального цероидного липофусциноза 3 (CLN3; MIM *607042). Ген картирован на коротком плече 16 хромосомы (локус 16p12.1).Тип наследования: аутосомно-рецессивный. Эпидемиология: суммарная частота встречаемости всех форм НЦЛ в мире составляет 1: 25 000. Морфология: при всех формах НЦЛ происходит накопление в лизосомах клеток аутофлюоресцентного липопигмента, который состоит из белков сапозинов А и D и/или субъединицы с митохондриальной АТФ синтазы. Накапливаемый материал характеризуется аутофлюоресценцией в зелено-желтом спектре при возбуждении светом длиной от 340 до 360 нм. При гистохимическом окрашивании материал дает положительную реакцию на кислую фосфатазу и окрашивается суданом черным В, что свидетельствует о присутствии фосфолипидов. Большинство из этих свойств идентично свойствам так называемых пигментов «изнашивания», или «старения», обычно называемых липофусцинами или цероидами. При электронной микроскопии нейрональных и экстранейрональных тканей обнаруживают цитосомы, заполненные агрегатами характерной морфологии, описываемые как «криволинейные» профили, по типу «отпечатков пальцев», «прямолинейные» профили, гранулярные осмиофильные отложения. Большая часть случаев ювенильной формы болезни обусловлена мутациями в гене CLN3, кодирующем трансмембранный белок.

Для Цитирования:
Алиева София Солтаназизовна, Шипилова Ника Викторовна, Малкова Алла Аркадьевна, Молчанова Екатерина Геннадьевна, Клинический случай нейронального цероидного липофусциноза 3 типа. Вестник неврологии, психиатрии и нейрохирургии. 2025;6.
Полная версия статьи доступна подписчикам журнала
Язык статьи:
Действия с выбранными: