По всем вопросам звоните:

+7 495 274-22-22

УДК: 616-007.415 DOI:10.33920/med-01-2005-03

Гипотезы генетических аспектов патогенеза аномалии Киари 1-го типа

Сафин Ш. М. кафедра нейрохирургии и медицинской реабилитации с курсом ИДПО (Институт непрерывного профессионального образования) Башкирский государственный медицинский университет; Клиника «Башкирский государственный медицинский университет» Минздрава России; Специализированный медицинский центр нейрохирургии, Куватовская республиканская клиническая больница, Уфа.
Гилемханова И. М. кафедра нейрохирургии и медицинской реабилитации с курсом ИДПО (Институт непрерывного профессионального образования) Башкирский государственный медицинский университет; Отделение нейрохирургии, Республиканская детская клиническая больница, Уфа.
Деревянко Х. П. кафедра нейрохирургии и медицинской реабилитации с курсом ИДПО (Институт непрерывного профессионального образования) Башкирский государственный медицинский университет; Клиника «Башкирский государственный медицинский университет» Минздрава России, Уфа.

Актуальность. В основе изучения генетических механизмов аномалии Киари 1-го типа лежат исследование генов возможной предрасположенности к данной патологии в сочетании с факторами внешней среды, которые формируют патогенетическую цепь заболевания. Цели задачи исследования — проанализировать зарубежные и российские публикации. На основе данных литературы рассмотреть гипотезы генетических аспектов патогенеза аномалии Киари. Выводы. На основании данных отечественной и зарубежной литературы можно судить о прорыве в исследовании генетической природы аномалии Киари, однако по-прежнему нет единого мнения в суждении патогенеза данного заболевания, также остается не идентифицированным ответственный ген, вызывающий патологию. Дальнейшее изучение генетически обусловленного механизма аномалии поможет в междисциплинарном подходе при генодиагностике и персонифицированной профилактике патологии краниовертебральной области.

Литература:

1. Ахадов Т. А. и др. Магнитно-резонансная томография в диагностике ранних постоперационных осложнений после хирургического лечения дегенерации межпозвонковых дисков Нейрохирургия. 1999; 3. 19–25.

2. Milhorat T. H., Chou M. W., Trinidad E. M., Kula R. W., Mandell M. et al. Chiari I malformation redefi ned: clinical and radiographic fi ndings for 364 symptomatic patients. Neurosurgery. 1999; 44: 1005–1017.

3. Tubbs R. S., Beckman J., Naftel R. P. et al. Institutional experience with 500 cases of surgically treated pediatric Chiari malformation Type I. Journal of neurosurgery Pediatrics. 2011; 7: 248–256.

4. Крупина Н. Е. Сведения о семейных случаях сирингомиелии, базилярной импрессии и мальформации Киари. Неврологический вестник. 2001; 1–2: 70–75.

5. Кузбеков А. Р., Магжанов Р. В., Сафин Ш. М. Современные представления о мальформации Киари Медицинский вестник Башкортостана. 2011; 6 (6).

6. Alzate J. C. Treatment of Chiari type I malformation in patients with and without syringomyelia: a consecutive series of 66 cases / J. C. Alzate, K. F. Kothbauer, G. I. Jallo, F. J. Epstein. Neurosurgical Focus. 2001; 11 (1): 1–9.

7. Kennedy B. C. Outcomes after suboccipital decompression without dural opening in children with Chiari malformation Type I / B. C. Kennedy, K. M. Kelly, 120M. Q. Phan, S. S. Bruce, M. M. McDowell, R. C. Anderson, N. A. Feldstein. Journal of Neurosurgery: Pediatrics. 2015; 16 (2): 150–158.

8. Strahle J. Syrinx location and size according to etiology: identifi cation of Chiari-associated syrinx / J. Strahle, K. M. Muraszko, H. J. Garton, B. W. Smith, J. Starr, J. R. Kapurch, C. O. Maher. Journal of Neurosurgery: Pediatrics. 2015; 16 (1): 21–29.

9. Speer M. C., Enterline D. S., Mehltrette L. et al. Chiari Type I Malformation With or Without Syringomyelia Prevalence and Genetics. Journal of Genetic Counseling. 2003; 12: 297–311.

10. Spader H. S. Scoliosis and Chiari I Malformations / H. S. Spader, D. L. Brockmeyer. The Chiari Malformations. — Springer New York. 2013: 219–226.

11. Menezes A. H. Craniovertebral junction congenital abnormalities. Operative Neurosurgery / Eds. A. H. Kaye, P. Black. — Mcl. London: Churchill. Livingstone. 2000: 1755–1770.

12. Aydin S., Hanimoglu H., Tanriverdi T., Yentur E., Kaynar M. Y. Chiari type I malformations in adults: a morphometric analysis of the posterior cranial fossa. Surg Neurol. 2005; 64: 237–241.

13. Boyles A. L., Enterline D. S., Hammock P. H., Siegel D. G., Slifer S. H. et al. Phenotypic defi nition of Chiari type I malformation coupled with high-density SNP genome screen shows signifi cant evidence for linkage to regions on chromosomes 9 and 15. Am J Med Genet A. 2006; 140: 2776–2785.

14. Coria F., Quintana F., Rebollo M., Combarros O., Berciano J. Occipital dysplasia and Chiari type I deformity in a family. Clinical and radiological study of three generations. J Neurol Sci. 1983. 62: 147–158.

15. George S., Page A. B. Familial Arnold-Chiari Type I malformation. Eye (Lond) 2006; 20: 400–402.

16. Gimenez-Roldan S., Benito C., Mateo D. Familial communicating syringomyelia. J Neurol Sci 1978; 36: 135–146.

17. Herman M. D., Cheek W. R., Storrs B. B. Two siblings with the Chiari I malformation Pediatric neurosurgery. 1990; 16 (3); 183–184.

18. Mavinkurve G. G., Sciubba D., Amundson E., Jallo G. I. Familial Chiari type I malformation with syringomyelia in two siblings: case report and review of the literature. Childs Nerv Syst 2005; 21: 955–959.

19. Schanker B. D., Walcott B. P., Nahed B. V., Kahle K. T., Li Y. M., Coumans J. V. C. Familial Chiari malformation: case series. Neurosurgical focus. 2011; 31 (3): E1.

20. Turgut M. Chiari type I malformation in two monozygotic twins. Br J Neurosurg. 2001; 15: 279–280.

21. Yao C., Joehanes R., Johnson A. D. et al. Sex and age interacting eQTLs in human complex diseases. Hum Mol Genet. 2014; 23: 1947–1956.

22. Atkinson J. L., Kokmen E., Miller G. M. Evidence of posterior fossa hypoplasia in the familial variant of adult Chiari I malformation: case report. Neurosurgery. 1998; 42: 401–403.

23. Aulehla A., Pourquie O. Signaling gradients during paraxial mesoderm development. Cold Spring Harb Perspect Biol. 2009; 2: a000869, 34; Alexander T., Nolte C., Krumlauf R. Hox genes and segmentation of the hindbrain and axial skeleton. Annu Rev Cell Dev Biol. 2009; 25: 431–456.

24. Beier A. D., Barrett R. J., Burke K. et al. Leopard syndrome and Chiari type I malformation a case report and review of the literature. Neurologist. 2009; 15: 37–39.

25. Cavender R. K., Schmidt J. H. 3rd. Tonsillar ectopia and Chiari malformations: monozygotic triplets. Case report. J Neurosurg. 1995; 82: 497–500.

26. Iwasaki Y., Hida K., Onishi K., Nanba R. Chiari malformation and syringomyelia in monozygotic twins: birth injury as a possible cause of syringomyelia-case report. Neurol Med Chir (Tokyo). 2000; 40: 176–178.

27. Solth A., Barrett C., Holliman D., Mitchell P. Chiari malformation in female monozygotic twins. Br J Neurosurg. 2010; 24: 607–608.

28. Stovner L. J., Cappelen J., Nilsen G., Sjaastad O. The Chiari type I malformation in two monozygotic twins and fi rst-degree relatives. Ann Neurol. 1992; 31: 220–222.

29. Murphy R. L., Tubbs R. Sh., Grabb P. A., Oakes W. J. Chiari I malformation and idiopathic growth hormone defi ciency in siblings: report of three cases / R. L. Murphy. Childs Nerv Syst. 2007; 23: 1221–1223. DOI 10.1007/ s00381-007-0374-x.

30. Wójcik C. et al. Rubinstein — Taybi syndrome associated with Chiari type I malformation caused by a large 16p13. 3 microdeletion: A contiguous gene syndrome? American journal of medical genetics Part A. 2010; 152 (2); 479–483.

31. Fujisawa H., Hasegawa M., Kida S., Yamashita J. A novel fi broblast growth factor receptor 2 mutation in Crouzon syndrome associated with Chiari type I malformation and syringomyelia. J eurosurg. 2002; 97: 396–400.

32. Martinot A. et al. Association of Crouzon syndrome and Arnold-Chiari deformity Archives de pediatrie: organe offi ciel de la Societe francaise de pediatrie. 1996; 3 (12).

33. Dooley J., Vaughan D., Riding M. et al. The association of Chiari type I malformation and neurofi bromatosis type 1. Clin Pediatr (Phila). 1993; 32: 189–190.

34. Felicio A. C., Godeiro Junior C. de O., Borges V. et al. Hemifacial spasm in a patient with neurofi bromatosis and Arnold-Chiari malformation: a unique case association. Arq Neuropsiquiatr. 2007; 65: 855–857.

35. Parkinson D., Hay R. Neurofi bromatosis. Surgical neurology. 1986; 25: 109–113.

36. Tubbs R. S., Rutledge S. L., Kosentka A. et al. Chiari I malformation and neurofi bromatosis type 1. Pediatr Neurol. 2004; 30: 278–280.

37. Milhorat T. H., Nishikawa M., Kula R. W., Dlugacz Y. D. Mechanisms of cerebellar tonsil herniation in patients with Chiari malformations as guide to clinical management. Acta Neurochir (Wien). 2010; 152: 1117–1127.

38. Marin-Padilla T. M. Morphogenesis of experimentally induced Arnold — Chiari malformation. J Neurol Sci. 1981; 50: 29–55.

39. Nishikawa M., Sakamoto H., Hakuba A., Nakanishi N., Inoue Y. Pathogenesis of Chiari malformation: a morphometric study of the posterior cranial fossa. J Neurosurg. 1997; 86: 40–47.

40. Noudel R., Jovenin N., Eap C., Scherpereel B., Pierot L. et al. Incidence of basioccipital hypoplasia in Chiari malformation type I: comparative morphometricstudy of the posterior cranial fossa. Clinical article. J Neurosurg. 2009; 111: 1046–1052.

41. Markunas C. A. et al. Stratifi ed whole genome linkage analysis of Chiari Type I malformation implicates known Klippel — Feil syndrome genes as putative disease candidates PloS one. 2013; 8 (4): e61521.

42. Kaufmann P., Mayhew T. M., Charnock-Jones D. S. Aspects of human fetoplacental vasculogenesis and angiogenesis. II. Changes during normal pregnancy. Placenta. 2004; 25: 114–126.

43. Demir R., Kayisli U. A., Seval Y., Celik-Ozenci C., Korgun E. T. et al. Sequential expression of VEGF and its receptors in human placental villi during very early pregnancy: diff erences between placental vasculogenesis and angiogenesis. Placenta. 2004; 25: 560–572.

44. Niederreither K., Dolle P. Retinoic acid in development: towards an integrated view. Nat Rev Genet. 2008; 9: 541–553.

45. Tubbs R. S., Rutledge S. L., Kosentka A. et al. Chiari I malformation and neurofi bromatosis type 1. Pediatr Neurol. 2004; 30: 278–280.

46. den Hollander A. I., Biyanwila J., Kovach P., Bardakjian T., Traboulsi E. I. et al. Genetic defects of GDF6 in the zebrafi sh out of sight mutant and in human eye developmental anomalies. BMC Genet. 2010; 11: 102.

47. Ye M., Berry-Wynne K. M., Asai-Coakwell M., Sundaresan P., Footz T. et al. Mutation of the bone morphogenetic protein GDF3 causes ocular and skeletal anomalies. Hum Mol Genet. 2010; 19: 287–298.

48. Pueyrredon F. et al. Histological fi ndings in cerebellar tonsils of patients with Chiari type I malformation Child’s Nervous System. 2007; 23 (4): 427–429.

1. Ahadov T. A. et al. Magnetic resonance imaging in the diagnosis of early postoperative complications after surgical treatment of degeneration of intervertebral discs. Neurosurgery. 1999; 3. 19–25.

2. Milhorat T. H., Chou M. W., Trinidad E. M., Kula R. W., Mandell M. et al. Chiari I malformation redefi ned: clinical and radiographic fi ndings for 364 symptomatic patients. Neurosurgery. 1999; 44: 1005–1017.

3. Tubbs R. S., Beckman J., Naftel R. P. et al. Institutional experience with 500 cases of surgically treated pediatric Chiari malformation Type I. Journal of neurosurgery Pediatrics. 2011; 7: 248–256.

4. Krupina N. E. Information about family cases of syringomyelia, basilar impression and Chiari malformation. Neurological Bulletin. 2001; 1-2: 70–75.

5. Kuzbekov A. R., Magzhanov R. V., Safi n Sh. M. Modern views on the Chiari malformation. Medical Bulletin of Bashkortostan. 2011; 6 (6).

6. Alzate J. C. Treatment of Chiari type I malformation in patients with and without syringomyelia: a consecutive series of 66 cases / J. C. Alzate, K. F. Kothbauer, G. I. Jallo, F. J. Epstein. Neurosurgical Focus. 2001; 11 (1): 1–9.

7. Kennedy B. C. Outcomes after suboccipital decompression without dural opening in children with Chiari malformation Type I / B. C. Kennedy, K. M. Kelly, 120M. Q. Phan, S. S. Bruce, M. M. McDowell, R. C. Anderson, N. A. Feldstein. Journal of Neurosurgery: Pediatrics. 2015; 16 (2): 150–158.

8. Strahle J. Syrinx location and size according to etiology: identifi cation of Chiari-associated syrinx / J. Strahle, K. M. Muraszko, H. J. Garton, B. W. Smith, J. Starr, J. R. Kapurch, C. O. Maher. Journal of Neurosurgery: Pediatrics. 2015; 16 (1): 21–29.

9. Speer M. C., Enterline D. S., Mehltrette L. et al. Chiari Type I Malformation With or Without Syringomyelia Prevalence and Genetics. Journal of Genetic Counseling. 2003; 12: 297–311.

10. Spader H. S. Scoliosis and Chiari I Malformations / H. S. Spader, D. L. Brockmeyer. The Chiari Malformations. — Springer New York. 2013: 219–226.

11. Menezes A. H. Craniovertebral junction congenital abnormalities. Operative Neurosurgery / Eds. A. H. Kaye, P. Black. — Mcl. London: Churchill. Livingstone. 2000: 1755–1770.

12. Aydin S., Hanimoglu H., Tanriverdi T., Yentur E., Kaynar M. Y. Chiari type I malformations in adults: a morphometric analysis of the posterior cranial fossa. Surg Neurol. 2005; 64: 237–241.

13. Boyles A. L., Enterline D. S., Hammock P. H., Siegel D. G., Slifer S. H. et al. Phenotypic defi nition of Chiari type I malformation coupled with high-density SNP genome screen shows signifi cant evidence for linkage to regions on chromosomes 9 and 15. Am J Med Genet A. 2006; 140: 2776–2785.

14. Coria F., Quintana F., Rebollo M., Combarros O., Berciano J. Occipital dysplasia and Chiari type I deformity in a family. Clinical and radiological study of three generations. J Neurol Sci. 1983. 62: 147–158.

15. George S., Page A. B. Familial Arnold-Chiari Type I malformation. Eye (Lond) 2006; 20: 400–402.

16. Gimenez-Roldan S., Benito C., Mateo D. Familial communicating syringomyelia. J Neurol Sci 1978; 36: 135–146.

17. Herman M. D., Cheek W. R., Storrs B. B. Two siblings with the Chiari I malformation Pediatric neurosurgery. 1990; 16 (3); 183–184.

18. Mavinkurve G. G., Sciubba D., Amundson E., Jallo G. I. Familial Chiari type I malformation with syringomyelia in two siblings: case report and review of the literature. Childs Nerv Syst 2005; 21: 955–959.

19. Schanker B. D., Walcott B. P., Nahed B. V., Kahle K. T., Li Y. M., Coumans J. V. C. Familial Chiari malformation: case series. Neurosurgical focus. 2011; 31 (3): E1.

20. Turgut M. Chiari type I malformation in two monozygotic twins. Br J Neurosurg. 2001; 15: 279–280.

21. Yao C., Joehanes R., Johnson A. D. et al. Sex and age interacting eQTLs in human complex diseases. Hum Mol Genet. 2014; 23: 1947–1956.

22. Atkinson J. L., Kokmen E., Miller G. M. Evidence of posterior fossa hypoplasia in the familial variant of adult Chiari I malformation: case report. Neurosurgery. 1998; 42: 401–403.

23. Aulehla A., Pourquie O. Signaling gradients during paraxial mesoderm development. Cold Spring Harb Perspect Biol. 2009; 2: a000869, 34; Alexander T., Nolte C., Krumlauf R. Hox genes and segmentation of the hindbrain and axial skeleton. Annu Rev Cell Dev Biol. 2009; 25: 431–456.

24. Beier A. D., Barrett R. J., Burke K. et al. Leopard syndrome and Chiari type I malformation a case report and review of the literature. Neurologist. 2009; 15: 37–39.

25. Cavender R. K., Schmidt J. H. 3rd. Tonsillar ectopia and Chiari malformations: monozygotic triplets. Case report. J Neurosurg. 1995; 82: 497–500.

26. Iwasaki Y., Hida K., Onishi K., Nanba R. Chiari malformation and syringomyelia in monozygotic twins: birth injury as a possible cause of syringomyelia-case report. Neurol Med Chir (Tokyo). 2000; 40: 176–178.

27. Solth A., Barrett C., Holliman D., Mitchell P. Chiari malformation in female monozygotic twins. Br J Neurosurg. 2010; 24: 607–608.

28. Stovner L. J., Cappelen J., Nilsen G., Sjaastad O. The Chiari type I malformation in two monozygotic twins and fi rst-degree relatives. Ann Neurol. 1992; 31: 220–222.

29. Murphy R. L., Tubbs R. Sh., Grabb P. A., Oakes W. J. Chiari I malformation and idiopathic growth hormone defi ciency in siblings: report of three cases / R. L. Murphy. Childs Nerv Syst. 2007; 23: 1221–1223. DOI 10.1007/ s00381-007-0374-x.

30. Wójcik C. et al. Rubinstein — Taybi syndrome associated with Chiari type I malformation caused by a large 16p13. 3 microdeletion: A contiguous gene syndrome? American journal of medical genetics Part A. 2010; 152 (2); 479–483.

31. Fujisawa H., Hasegawa M., Kida S., Yamashita J. A novel fi broblast growth factor receptor 2 mutation in Crouzon syndrome associated with Chiari type I malformation and syringomyelia. J eurosurg. 2002; 97: 396–400.

32. Martinot A. et al. Association of Crouzon syndrome and Arnold-Chiari deformity Archives de pediatrie: organe offi ciel de la Societe francaise de pediatrie. 1996; 3 (12).

33. Dooley J., Vaughan D., Riding M. et al. The association of Chiari type I malformation and neurofi bromatosis type 1. Clin Pediatr (Phila). 1993; 32: 189–190.

34. Felicio A. C., Godeiro Junior C. de O., Borges V. et al. Hemifacial spasm in a patient with neurofi bromatosis and Arnold-Chiari malformation: a unique case association. Arq Neuropsiquiatr. 2007; 65: 855–857.

35. Parkinson D., Hay R. Neurofi bromatosis. Surgical neurology. 1986; 25: 109–113.

36. Tubbs R. S., Rutledge S. L., Kosentka A. et al. Chiari I malformation and neurofi bromatosis type 1. Pediatr Neurol. 2004; 30: 278–280.

37. Milhorat T. H., Nishikawa M., Kula R. W., Dlugacz Y. D. Mechanisms of cerebellar tonsil herniation in patients with Chiari malformations as guide to clinical management. Acta Neurochir (Wien). 2010; 152: 1117–1127.

38. Marin-Padilla T. M. Morphogenesis of experimentally induced Arnold — Chiari malformation. J Neurol Sci. 1981; 50: 29–55.

39. Nishikawa M., Sakamoto H., Hakuba A., Nakanishi N., Inoue Y. Pathogenesis of Chiari malformation: a morphometric study of the posterior cranial fossa. J Neurosurg. 1997; 86: 40–47.

40. Noudel R., Jovenin N., Eap C., Scherpereel B., Pierot L. et al. Incidence of basioccipital hypoplasia in Chiari malformation type I: comparative morphometricstudy of the posterior cranial fossa. Clinical article. J Neurosurg. 2009; 111: 1046–1052.

41. Markunas C. A. et al. Stratifi ed whole genome linkage analysis of Chiari Type I malformation implicates known Klippel — Feil syndrome genes as putative disease candidates PloS one. 2013; 8 (4): e61521.

42. Kaufmann P., Mayhew T. M., Charnock-Jones D. S. Aspects of human fetoplacental vasculogenesis and angiogenesis. II. Changes during normal pregnancy. Placenta. 2004; 25: 114–126.

43. Demir R., Kayisli U. A., Seval Y., Celik-Ozenci C., Korgun E. T. et al. Sequential expression of VEGF and its receptors in human placental villi during very early pregnancy: diff erences between placental vasculogenesis and angiogenesis. Placenta. 2004; 25: 560–572.

44. Niederreither K., Dolle P. Retinoic acid in development: towards an integrated view. Nat Rev Genet. 2008; 9: 541–553.

45. Tubbs R. S., Rutledge S. L., Kosentka A. et al. Chiari I malformation and neurofi bromatosis type 1. Pediatr Neurol. 2004; 30: 278–280.

46. den Hollander A. I., Biyanwila J., Kovach P., Bardakjian T., Traboulsi E. I. et al. Genetic defects of GDF6 in the zebrafi sh out of sight mutant and in human eye developmental anomalies. BMC Genet. 2010; 11: 102.

47. Ye M., Berry-Wynne K. M., Asai-Coakwell M., Sundaresan P., Footz T. et al. Mutation of the bone morphogenetic protein GDF3 causes ocular and skeletal anomalies. Hum Mol Genet. 2010; 19: 287–298.

48. Pueyrredon F. et al. Histological fi ndings in cerebellar tonsils of patients with Chiari type I malformation Child’s Nervous System. 2007; 23 (4): 427–429.

Аномалия Киари 1-го типа (АК) является тяжелым пороком развития краниовертебральной области и представляет собой врожденную патологию формирования ромбовидного мозга, что проявляется в виде несоответствия размеров задней черепной ямки и структур головного мозга, ориентирующихся в этой области. Первым о данной патологии упомянул J. Cleland в 1883 г., выявив эктопию миндалин мозжечка в позвоночный канал, удлинение ствола головного мозга у двеяти умерших младенцев [1]. В 1891–1894 гг. J. Arnold и Н. Chiari описали порок развития головного мозга, характеризующийся опущением мозжечка и мозгового ствола в расширенный спинномозговой канал, вызывающий определенные изменения в верхнешейном отделе спинного мозга. Уже тогда АК был отнесен к врожденным порокам развития, которые имеют наследственно обусловленную природу. Распространенность АК оценивается в диапазоне от 1/1000 до 1/5000.

По данным зарубежной и отечественной литературы симптоматика, сопутствующие заболевания и соотношение полов у разных возрастных групп с АК не совпадают. Несмотря на то что точная оценка до сих пор неизвестна, у взрослых, как правило, более высокая заболеваемость наблюдается у женщин, тогда как в педиатрических случаях данная патология более равномерно распределяется между полами. Эти различия могут указывать на то, что педиатрические и взрослые случаи заболевания являются различными формами [2, 3]. Симптомы взрослой формы АК 1-го типа чаще проявляются в среднем возрасте, после предрасполагающего фактора (инфекция, травма, интоксикация, сильная эмоциональная нагрузка [4, 5]. Самым распространенным симптомом является головная боль. Среди вестибуломозжечковых и кохлеарных нарушений чаще всего встречается пароксизмальное несистемное головокружение, горизонтальный и вертикальный нистагм «бьющий вниз», статико-локомоторная атаксия, гиперметрия, диффузная мышечная гипотония. Неврологическая дисфункция возникает в результате прямого сдавливания нервной ткани на уровне краниовертебрального перехода или нарушении оттока спинномозговой жидкости, что в результате вызывает сирингомиелию или гидроцефалию. Моторные и сенсорные симптомы, вызванные нарушениями функций спинного мозга, связаны с сирингомиелией или сколиозом, которые являются наиболее распространенными коморбидными патологиями при АК [5, 6]. Сопутствующая сирингомиелия встречается в 65–85 % случаев [6–8]. Этиопатогенез сирингомиелии на сегодняшний день до конца не изучен. Еще в 1943 г. патологоанатом Lichtenstein отметил, что существует связь между опущением миндалин и сирингомиелией [9]. Сколиоз встречается у 20–42 % детей с АК. Существует четкая связь между сирингомиелией и сколиозом [10]. Возможны также варианты сопутствующих патологий позвоночника при АК (ретроверсии зубовидного отростка, платибазия, базилярная инвагинация), встречающиеся у 12–24 %, атлантоокципитальная ассимиляция у 8 %, Клиппеля — Фейля у 2,7 % пациентов. Патогенез данной связи до конца не изучен.

Для Цитирования:
Сафин Ш. М., Гилемханова И. М., Деревянко Х. П., Гипотезы генетических аспектов патогенеза аномалии Киари 1-го типа. Вестник неврологии, психиатрии и нейрохирургии. 2020;5.
Полная версия статьи доступна подписчикам журнала
Язык статьи:
Действия с выбранными: