По всем вопросам звоните:

+7 495 274-22-22

УДК: 616–008.82 DOI:10.33920/med-10-2102-04

Острая перемежающаяся порфирия: семейные случаи заболевания (клинические наблюдения)

Куркина Надежда Викторовна канд. мед. наук, доцент кафедры госпитальной терапии, ФГБОУ ВО «Мордовский государственный университет имени Н.П. Огарева», Е-mail: nadya.kurckina@yandex.ru, http://orcid.org/ 0000-0002-1264-102X
Скворцов Всеволод Владимирович д-р мед. наук, доцент кафедры пропедевтики внутренних болезней, ФГБОУ ВО «Волгоградский государственный медицинский университет», Е-mail: vskvortsov1@ya.ru, http://orcid.org/ 0000-0002-2164-3537
Полозова Элла Ивановна д-р мед. наук, профессор кафедры госпитальной терапии, ФГБОУ ВО «Мордовский государственный университет имени Н.П. Огарева», Е-mail: ellanac78@mail.ru, 0000-0003-2693-420X
Вышинская Валерия Александровна студентка 6 курса специальности «лечебное дело», ФГБОУ ВО «Мордовский государственный университет имени Н.П. Огарева», http://orcid.org/ 0000-0001-9158-5275

Острая перемежающаяся порфирия — редкое наследуемое по аутосомно-доминантному типу заболевание, характеризующееся чрезмерным накоплением и выведением порфиринов и их предшественников, повторными приступами неврологических и психических симптомов. Ввиду редкости данной патологии и атипичного течения в дебюте довольно часто при первичной постановке диагноза возникают определенные трудности. Основным патогенетическим препаратом является гемин (Нормосанг), который позволяет получить стойкий клинический ответ и предупредить развитие тяжелых изменений нервной системы. В данной статье представлен разбор клинического случая острой перемежающейся порфирии среди кровных родственников и рассмотрена эффективность таргетной терапии.

Литература:

1. Пустовойт Я.С. Федеральные клинические рекомендации по диагностике и лечению острых порфирий.— 2013.

2. RamanujamV.M.S., Anderson K.E.Porphyria diagnostics— part 1: a brief overview of the porphyrias // Current protocols in human genetics. 2015.— С. 17.20. 1–17.20. 26.

3. Никонов В.В., Савицкая И.Б., Ивлева И.В., Бутко Л.В. и др. Клиническое наблюдение больной с печеночным вариантом острой перемежающейся порфирии // Медицина неотложных состояний. — 2014.— №3 (58).— С. 154–158.

4. Пустовойт Я.С., Сурин В.Л., Зингерман Б.В., Горгидзе Л.А., Гемджян Э.Г., Галстян Г.М. Российский реестр лекарственных препаратов, применяемых у больных с нарушениями порфиринового обмена // Гематология и трансфузиология.— 2015.— №60 (3).— С. 38–43.

5. Badminton MN, Wheatley SD, Deacon AC, Elder GH. The porphyrias and other disorders of porphyrin metabolism. In: Burtis CA, Ashwood ER, Bruns DE, editors. Tietz textbook of clinical chemistry and molecular diagnostics. 5. Elsevier Saunders; St Louis, MO: 2012. pp. 1031–1055.

6. Пищик Е.Г., Казаков В.М., Руденко Д.И., Стучевская Т.Р. и др. Вторичная порфиринурия и гипердиагностика наследственных острых порфирий// Неврологический журнал. — 2012. — № 4. — С. 13–21.

7. Тимофеева Н.Ю., Кострова О.Ю., Стручко Г.Ю., Стоменская, И. С и др. Роль лабораторной диагностики в верификации острой порфирии (клинический случай) // Медицинский альманах. — 2018.— № (53).— С. 27–29.

8. Balwani M, Desnick RJ. The porphyrias: advances in diagnosis and treatmentт // Blood. 2012; 120 (23): 4496–4504.

9. Bissell DM, Lai JC, Meister RK, Blanc PD. Role of delta-aminolevulinic acid in the symptoms of acute porphyria // Am J Med. 2015; 128: 313–17.

10. Whatley SD, Badminton MN. Role of genetic testing in the management of patients with inherited porphyria and their families // Annals Clinical Biochem. 2013; 50: 204–216.

1. Pustovoit Ia.S. Federalnye klinicheskie rekomendatsii po diagnostike i lecheniiu ostrykh porfirii [Federal clinical guidelines for the diagnosis and treatment of acute porphyrias]. – 2013. (In Russ.)

2. Ramanujam V. M. S., Anderson K. E. Porphyria diagnostics—part 1: a brief overview of the porphyrias // Current protocols in human genetics. – 2015. – P. 17.20. 1-17.20. 26.

3. Nikonov V.V., Savitskaia I.B., Ivleva I.V., Butko L.V. et al. Klinicheskoe nabliudenie bolnoi s pechenochnym variantom ostroi peremezhaiushcheisia porfirii. [Clinical observation of a patient with hepatic variant of acute intermittent porphyria]. Meditsina neotlozhnykh sostoianii [Emergency medicine]. 2014. No. 3 (58). P. 154-158. (In Russ.)

4. Pustovoit Ia.S., Surin V.L., Zingerman B.V., Gorgidze L.A., Gemdzhian E.G., Galstian G.M. Rossiiskii reestr lekarstvennykh preparatov, primeniaemykh u bolnykh s narusheniiami porfirinovogo obmena [Russian Register of Medicines used in Patients with porphyrin metabolism disorders]. Gematologiia i transfuziologiia [Hematology and transfusiology]. 2015; 60 (3): 38–43. (In Russ.)

5. Badminton MN, Wheatley SD, Deacon AC, Elder GH. The porphyrias and other disorders of porphyrin metabolism. In: Burtis CA, Ashwood ER, Bruns DE, editors. Tietz textbook of clinical chemistry and molecular diagnostics. 5. Elsevier Saunders; St Louis, MO: 2012. pp. 1031–1055.

6. Pishchik E.G., Kazakov V.M., Rudenko D.I., Stuchevskaia T.R. et al. Vtorichnaia porfirinuriia i giperdiagnostika nasledstvennykh ostrykh porfirii [Secondary porphyrinuria and overdiagnosis of hereditary acute porphyrias]. Nevrologicheskii zhurnal [Neurological journal]. 2012. N 4. P. 13-21. (In Russ.)

7. Timofeeva N.Iu., Kostrova O.Iu., Struchko G.Iu., Stomenskaia, I.S. et al. Rol laboratornoi diagnostiki v verifikatsii ostroi porfirii (klinicheskii sluchai) [The role of laboratory diagnostics in the verification of acute porphyria (clinical case)]. Meditsinskii almanakh [Medical almanac]. 2018. No. (53). P. 27-29. (In Russ.)

8. Balwani M, Desnick RJ. The porphyrias: advances in diagnosis and treatment. Blood. 2012;120(23):4496– 4504.

9. Bissell DM, Lai JC, Meister RK, Blanc PD. Role of delta-aminolevulinic acid in the symptoms of acute porphyria. Am J Med. 2015;128:313–17.

10. Whatley SD, Badminton MN. Role of genetic testing in the management of patients with inherited porphyria and their families. Annals Clinical Biochem. 2013;50:204–216.

Порфирии представляют собой группу заболеваний, состоящую из семи нозологических форм. Причинами их возникновения являются генетически обусловленные нарушения активности различных ферментов в цепи биосинтеза гема [1]. В настоящее время идентифицированы все восемь ферментов в этом цикле (рисунок). Установлено, что каждая нозологическая форма порфирий связана с дефектом активности одного из ферментов, закодированного в одном гене. Порфирии подразделяются на эритропоэтические и печеночные в зависимости от ткани, где происходит преимущественное нарушение метаболизма порфиринов [3]. Кроме того, выделяют порфирии с поражением кожных покровов и острые формы заболевания.

Острая перемежающаяся порфирия (ОПП) — тип заболевания, ассоциированного с аномальным функционированием фермента порфобилиногендезаминазы из системы биосинтеза гема, характеризующегося чрезмерным накоплением и выведением порфиринов и их предшественников. Данная форма порфирии характеризуется выраженной неврологической и вегетативно-сосудистой симптоматикой, в основе которой лежит полинейропатия, но при этом отсутствуют кожные проявления [1].

Впервые болезнь была описана голландским врачом Стоквисом в 1889 г., который пришел к выводу, что симптомы у его пациента были вызваны барбитуратом (сульфоналом). В 1937 г. шведский врач Я. Вальденстрём отметил высокую распространенность болезни в северной Швеции и более подробно описал болезнь. В Швеции распространенность ОПП примерно в 4 раза выше, чем в других частях Европы. Связано это с эффектом основателя, сосредоточенного в Лапландии. Позднее Вальденстрём высказал гипотезу о том, что порфирии связаны с дефектами ферментов в системе биосинтеза гема, также он ввел термин «острая перемежающаяся порфирия». В 1971 г. Мияги с соавторами установил, что острая перемежающаяся порфирия возникает в результате дефектов гена порфобилиногендезаминазы [2].

ОПП — самая частая форма порфирий, распространенность в европейских странах составляет 7–12 случаев на 100 тыс. населения и, как правило, характеризуется более тяжелым клиническим течением. У 80 % носителей патологического гена ни разу в жизни не возникает каких-либо клинических проявлений (латентная, субклиническая порфирия). Лишь у 20 % носителей патологического гена в течение жизни возникают клинически явные приступы ОПП, при этом женщины страдают ОПП чаще мужчин.

Для Цитирования:
Куркина Надежда Викторовна, Скворцов Всеволод Владимирович, Полозова Элла Ивановна, Вышинская Валерия Александровна, Острая перемежающаяся порфирия: семейные случаи заболевания (клинические наблюдения). Справочник врача общей практики. 2021;2.
Полная версия статьи доступна подписчикам журнала
Язык статьи:
Действия с выбранными: